意大利特雷维索(电视)第9区第9区初级保健室
意大利米兰诺(VE)总医院神经内科
放射手术单元-梅斯特(VE)，意大利
DOI: 10.15761 / CCRR.1000260
Tapia综合征的特征是舌头和声带单侧瘫痪，软腭功能正常，由X(迷走神经)和XII(舌下神经)颅神经喉返支病变引起。腮腺或其他肿瘤，感染过程或上颈部创伤主要引起，但也可能发生，作为气管插管全身麻醉的罕见后果。此外，在这些手术中，头部位置，特别是颈部过伸，可能在决定其发病率方面起着重要作用。
它也可能是其他手术的罕见并发症。
我们报告一例患者发生双侧舌下神经麻痹后引流(在全麻与气管插管)的颈部脓肿，这已发展为左颈动脉内膜切除术(CEA)的并发症。
舌下神经麻痹，气管插管，塔皮亚综合征
塔皮亚综合征，1904年由西班牙耳鼻喉科医生安东尼奥·加西亚·塔皮亚(Antonio Garcia Tapia)首次描述，其特征是舌头和声带的单侧瘫痪，软腭功能正常，由X(迷走神经)和XII(舌下)脑神经[1]的喉返支病变引起。根据神经损伤程度，可出现不同症状，如声音嘶哑、呼吸困难、舌动困难伴构音障碍、吞咽困难等。
腮腺或其他肿瘤、感染性过程或上颈部创伤性损伤主要引起[3,4]，但也可发生，是经气管插管全身麻醉的罕见后果。对于后一种情况，人们普遍认为这种类型的病变与插管时气管管充气套带施加的压力有关，它压迫喉和/或咽内的颅外X和XII脑神经，导致随后的神经失用症[5,6]。此外，在这些手术中，头部位置，特别是颈部过伸，可能在决定其发病率方面起着重要作用。
这些神经的损伤也可能是其他手术的罕见并发症，包括使用喉罩气道(LMA)，在面罩通气时通过直接压迫颌角下的舌下神经[8,9]，鼻成形术或鼻中隔成形术[10-12]，肩部手术时极端头部定位[5]，颈椎椎板成形术[13]，心脏手术[14-16]。
诊断是基于并发瘫痪的存在和排除中枢或血管原因。治疗是支持性的，重点是经验性皮质类固醇和吞咽困难治疗，因为症状通常在一周至3 - 6个月的时间内自行消退。虽然大多数病例为单侧，但双侧塔皮亚综合征也有报道。
我们报告一例患者发生双侧舌下神经麻痹后引流(在全麻与气管插管)的颈部脓肿，这已发展为左颈动脉内膜切除术(CEA)的并发症。
一名72岁白人女性转诊至梅斯特-威尼斯心血管科(意大利)，患有2型糖尿病，胰岛素治疗和原发性高血压。她最近患了右囊腔隙性中风。血管造影显示右侧颈内动脉存在血流动力学无关的扭结，但也有无症状的左侧颈内动脉狭窄> 70-80%，为此她在全身麻醉下行了左侧颈动脉内膜切除术(CEA)，使用涤纶贴片。手术前后的实验室检查结果无显著性差异。出院时无术后并发症，术后第五天复查发现颈部有一个中等大小、左侧稳定的血肿。手术后10天，该妇女抱怨颈部疼痛和发烧。临床检查对于可触及的脓性物质有重要意义。鉴于此，患者出现手术部位感染的其他客观征象，血清炎症标志物升高，再次入院。
颈部计算机断层扫描(ct扫描)显示:“左侧，一个不均匀的低密度肿块，从后部的颈动脉和颈静脉，内侧的甲状腺，喉和下咽，外侧的胸锁乳突肌，从下颌骨水平支延伸到左侧甲状腺叶的中三分之一。胸锁乳突肌不均匀增厚，喉部和下咽向右偏移，还有甲状腺。注射造影剂后，可见可见脓肿形成的气态气泡。喉镜证实右气管偏斜，口咽和下咽左侧壁轻度充血，梨状窦闭塞。舌部及咽喉动力未见改变。患者行气管插管全身麻醉，取出感染涤纶贴片后引流自体大隐静脉贴片重新植入术。微生物培养分离出无乳链球菌，用特定的抗菌药物治疗。手术结束，拔管后一段时间，患者血压突然升高至245/90 mmHg，出现右侧偏瘫并失语。她被重新插管并转移到重症监护室(ICU)。脑磁共振成像(MRI)显示左额岛叶和顶叶缺血性病变。 The day after admission to the ICU, after extubation the presence of a severe dysphagia and a tongue palsy were noted, whereas the movements of the pharynx and soft palate where found to be normal on ORL consult. The clinical conditions required the placement of a percutaneous endoscopic gastrostomy (PEG). The patient was then transferred to our Neurorehabilitation Care Unit, where neurological examination confirmed the presence of right upper limb paresis, expressive aphasia and bilateral palsy of the tongue, the latter more marked on the right side. A laryngoscopy confirmed the bilateral integrity of the recurrent laryngeal nerve.
颈部ct扫描对照显示炎性肿块部分持续存在，正如放射科医生所描述的那样:“坚固的双叶结构从会厌小管上方的右侧前外侧壁投射到下咽管腔，沿口腔同侧底扩散。对侧，第二个小的固体形成附着在同一水平的咽会厌褶上。少量实性组织——很可能是疤痕组织——包围着左侧颈外侧区大的主动脉上血管”(图1，红圈)。同心针电极(长25mm，直径0.03 mm)对双侧颏舌肌进行肌电图(EMG)分析，显示自发颤动和阳性尖锐波的存在;未检测到自愿收缩活动。由于双侧舌下神经损伤，这张照片与这些肌肉完全去神经是一致的。类固醇治疗后约10天，患者的舌头再次接受肌电图测试，获得了与舌头右侧初始神经再生兼容的招募模式。
图1所示。颈部tc扫描显示存在两个坚实的双叶结构，第一个突出到下咽腔，第二个粘附在同一水平的咽会厌褶上。少量实性组织——很可能是疤痕组织——环绕在左侧颈外侧区大动脉上血管(红圈)。
不幸的是，患者在一个月后突然死于心源性休克。尸体解剖被家属拒绝。
舌下神经是一种纯粹的运动神经，支配舌头上的所有肌肉。它分为以下部分:髓质、池状、颅底、鼻咽和口咽、颈动脉间隙和舌下。每个部分都可能受到不同疾病的潜在影响。解剖学上，X和12颅神经位于舌底和梨状窝附近，在第一颈椎横突前表面的外侧突出处，位于舌骨大角和舌骨styo -hyoideum韧带之间。神经交叉的部位可能被气管内管压迫到这些刚性的解剖结构上，导致双神经损伤。此外，手术中患者头部的过伸或过度前后和外侧屈曲也可能拉伸或压迫管与这些硬组织之间的这些神经。
舌肌萎缩或萎缩，作为去神经支配的结果，只有当舌下神经的核或周围节段受累时才可见。
文献中很少报道使用LMA后舌下神经或喉返神经单侧或双侧麻痹[18,20,21]。在这种情况下，使用喉罩引起的神经损伤的确切发病机制尚未确定，尽管已经提出了口罩的错误定位、袖带压力过大和患者的特定定位。也有可能是面罩位置对下咽的持续时间可能是一个因素。
经口插管后单侧或双侧舌下神经损伤也有报道[22-25]。损伤机制被认为是神经性损伤，由于常规插管时过度伸展头部和咽喉包(紧压在口咽部)对舌侧根的压力，或者也由口气管管[25]对舌骨大角的神经拉伸引起。
此外，一些作者报道了经气管插管后喉返性麻痹，可能与喉下神经前支压迫甲状软骨后内侧部大角有关。
弗里德里希et al。[26]，估计插管相关单侧喉返神经麻痹的发生率为1.9%，1.4%为短暂性，0.5%为永久性。
此外，还描述了CEA后脑神经的损伤，特别是面肌、舌下神经和迷走神经的损伤;它们可能是由于剥离时的创伤、回缩、颈动脉夹住或局部水肿[27,28]，或最终由于放置鼻胃管[15]而导致迷走神经和舌下神经交叉处的鼻咽血肿。
这些损伤大多被认为是神经实践性损伤，因为它们是短暂的，具有良好的自发恢复[7,29]。因此，治疗通常是支持性的，短期的类固醇和维生素可以加速恢复期[30,31]。
我们的患者表现出临床体征，帮助我们将病变定位于第十二脑神经周围段，经同心针电极肌电图(EMG)分析证实，该分析显示双侧颏舌肌完全去神经。
根据临床体征、肌电图表现以及舌功能至死亡前的初始进行性恢复(其他潜流疾病也有)，我们的患者被诊断为双侧不完全塔皮亚综合征，因舌下损伤导致孤立性双侧舌肌麻痹，无其他脑神经受损的证据。
与本例相似的病例报告很少，且均发生在气管插管手术后气道管理后[18,24]。综上所述，由于塔皮亚综合征是一种罕见且可能具有毁灭性的疾病，麻醉师和外科医生都应该意识到这种损伤的可能机制和预防措施的重要性。事实上，在手术中适当的头部定位，早期发现并纠正头部错位，认真执行气道管理的常规操作，适当屈曲口气管管以防止未察觉的位移，在口咽中适当放置和数量的咽喉填塞物，缩短插管时间，可以降低综合征的发生率。
在目前的病例中，临床表现当然不能直接归因于CEA手术，因为时间间隔的原因，但病变可能是神经双重压迫机制的结果:一方面是麻醉时口气管管偏心压迫;另一方面，颈部发炎组织受到长时间的同心压迫。虽然这些潜在因素在日常实践中似乎无害，但它们的同时发生可能促进了患者的双侧舌下神经损伤。经过保守治疗，包括类固醇和语言吞咽康复，患者在死亡发生前开始康复。
作者感谢Paul Griffith博士提出的宝贵建议和对手稿的修改。
安迪征服
罗马大学马可尼
病例报告
收稿日期:2016年7月09日
录用日期:2016年7月25日
出版日期:2016年7月29日
©Baroni L.这是一篇开放获取的文章，根据创作共用署名许可的条款发布，允许在任何媒介上不受限制地使用、分发和复制，前提是注明原作者和来源。
Baroni L, Zuliani C, Virgilio C(2016)经口气管插管手术引流后双侧不完全Tapia综合征，颈部炎症过程。临床病例报告Rev 1: DOI: 10.15761/CCRR.1000260。
意大利特雷维索(TV)北区初级保健室，第9区，电话:+39-333.200.41.22;传真:+ 39-02.700.546.177。
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图1所示。颈部tc扫描显示存在两个坚实的双叶结构，第一个突出到下咽腔，第二个粘附在同一水平的咽会厌褶上。少量实性组织——很可能是疤痕组织——环绕在左侧颈外侧区大动脉上血管(红圈)。
