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摘要

着色的绒毛阳极滑膜炎（PVNS）是关节，肌腱护套和Bursas的滑膜膜的罕见，良性，增殖性疾病。它通常以两种形式提供，弥漫和局部。一名35岁的男性，由于青春期，术后患者左膝疼痛，在Infrapatellar脂肪垫中呈现出脓肿的多个结节瘤病变。进行关节镜显效活检。多种棕色的致染型滑膜结节仅限于替代替代脂肪垫区域。切除的样本的组织学显示单核组织细胞的增殖与多核巨细胞和滑膜的增生，被诊断为PVN。LPVN通常是单一的单一质量，或者是一种哑巴的哑剧外观。本报告描述了一种罕见的含有多种结节性LPVN的案例，在替代替代液脂肪垫上局部化。这种情况突出了需要考虑的必要性LPVNS的原因之一含糊不清，持久的膝盖疼痛。

关键字

色素villonodular滑膜炎;扩散;本地化;infrapatellar脂肪垫;关节镜检查

缩写

PVN：色素绒毛阳极滑膜炎;DPVN：弥漫色素糊状性滑膜炎;LPVN：局部色素的绒毛阳极滑膜炎;MRI：磁共振成像

介绍

色素沉着绒毛结节性滑膜炎(PVNS)，又称色素沉着绒毛结节性滑囊炎和色素沉着绒毛结节性腱鞘炎，是一种发生于关节、滑囊和肌腱鞘滑膜的良性增生性疾病。[1]有两种不同的形式:弥漫性(DPVNS)和局限性(LPVNS)色素性绒毛结节性滑膜炎。弥漫性累及关节滑膜，局限性累及滑膜[2]。局部形式通常是一个有花序梗的肿块，或二或三个结节。在LPVNS中发现多发结节是非常罕见的。据我们所知，目前只有两例[3]。在这里，我们描述了一个病例的多结节形式的LPVNS膝关节。在膝关节问题的鉴别诊断中，它应该作为LPVNS的一种非典型形式。

病例报告

一名35岁的男性参观了我们的医院，左膝疼痛和自青春期以来发育的可触及质量。体格检查既没有积分也不会限制膝关节运动。适度的肿胀可在左侧膝盖的Incapatellar区域上触及。他周围有温柔的斯蒂康和胫骨节结节。实验室研究显示没有异常发现。普通射线照相显示射插区域中的缺陷性略微增加，并且与对侧露出的软组织肿胀（图1）。磁共振成像（MRI）显示多个边界清楚的肿块，T1和t2加权像上中低信号强度，膝关节前腔室周围有液体信号（图2）。他经历了关节镜的切除活检以除去质量。发现多个棕色的致染细胞;它们仅限于替代替代脂肪垫（图3）。在整个膝关节中没有发现其他病变。病理学检查揭示了纤维素隔膜和血液植物巨噬细胞的纤维化症和焦点的结节，以及多面体单核细胞细胞的增殖，其中一些形成了多核巨细胞。Synovium的温和增生，纤维蛋白的焦蛋白与着色PVN一致（图4）。三年后，他既没有痛苦也没有质量在病变上触诊。在随访MRI上，没有注意到复发的迹象（图5）。

图1所示。右膝(R)和左膝(L)侧位片。左膝髌下软组织比右膝稍不透明。然而，很难一眼就将它们区分开来。

图2。术前左膝MRI示多个边界清楚的不均匀肿块，T1和t2加权像上呈中低信号，膝关节前腔室周围有液体信号（A.T1加权矢状，B.T1加权冠状，C.T1加权轴向，D.T2加权矢状，E.T2加权冠状，F.T2加权轴向）。

图3。关节镜下门静脉前外侧显示多个带蒂的LPVNS (A, B)和髌下脂肪垫区聚集的多个结节(C)。D.完整切除LPVS后的图像。

图4。病理显示结节被纤维间隔包围，含铁血黄素的巨噬细胞灶(箭头)，多形性炎症细胞浸润单核组织细胞，部分单核组织细胞形成多核巨细胞(箭头)。(苏木精-伊红染色:原始放大，×200)。

图5。关节镜切除后3年随访MRI增强显示整个膝关节无LPVNS复发。(A. t2加权质子密度矢状面，B. T2W PD冠状面，C. T2W PD轴位，D.增强t1加权矢状面，E. T2W PD冠状面，C. T2W PD轴位，D.增强t1加权矢状面，E. T2W PD冠状面，C. T2W PD轴位。E-T1W冠状，F. E-T1W轴向）。

讨论

PVNS的发病率约为1.8例/百万人[4]。PVNS的病因尚不清楚:慢性炎症、外伤、关节出血、肿瘤起源和染色体异常被认为是[5]。最广泛接受的理论认为是慢性炎症过程或良性肿瘤[6]。PVNS常累及单关节:通常是膝关节。然而，在髋关节，踝关节，肩膀，肘关节，甚至颞下颌关节也有报道[4]。PVNS通常在30到40岁之间被诊断出来。[4]似乎没有任何性别倾向。临床表现多样，诊断往往延误，因为患者通常无症状。最有效的诊断方式是MRI[7]。PVNS中含铁血黄素沉积在T1和t2加权像上呈低信号。 Areas of bright signal on T2-weighted images may be present due to abnormal synovial membranes and joint fluid in the synovial membrane [8].

PVNS分为弥漫性和局限性[9]两种类型。组织学发现相似，但预后和治疗是不同的疾病实体。弥漫型占PVNS病例的75%，累及大部分滑膜并伴有关节积液[10]。然而，局部形式起源于滑膜的某些部分，并以结节形式存在于关节内。局部形态通常是有花序梗的单一团块，或较少的无柄外观，颜色为黄褐色。然而，也有报道称有2 ~ 3个多分叶局限性肿块[11]和一种混合形式，伴有突出的肿块和弥漫性滑膜炎，代表了DPVNS和LPVNS之间的过渡，[12]。在我们的病例中，PVNS的多发结节形式局限于髌骨脂肪垫。由于本例患者的症状已经持续了约20年，我们认为长时间以来结节数量增加，最终表现为多发性病变。据我们所知，只有一篇多结节型LPVNS的报道，称为聚集型LPVNS[3]。

组织学上，边界结节的特征是纤维母细胞和组织细胞成分的活跃增殖，表现出明显的巨噬细胞活性，并吞噬丰富的血液色素(含铁血黄素)和脂质。这些成分与不同数量的多核巨细胞和一定数量的炎症成分混杂在一起，主要是淋巴浆细胞[9]。我们的病例也有类似的发现。

治疗PVNS的目的是去除所有异常滑膜组织，防止关节破坏的风险，避免局部复发。对于膝关节，有几种选择，从观察到全膝关节置换术，包括外照射、放射性滑膜切除术、外科滑膜切除术、靶向治疗、免疫治疗和[13]组合。最近的一项系统综述报道，在开放或关节镜手术后，LPVNS或DPVNS的局部复发率没有差异。然而，在关节镜手术治疗DPVNS[14]后，术后并发症的发生率较低。

PVNS复发率随时间增加。Verspoor等[13]报道LPVNS[13]中15%的复发发生在1年内，22%发生在5年内。他们还报道了DPVNS的1年和5年无复发生存率分别为69%和32%。在目前的病例中，在关节镜切除后，术后3年没有复发。

在我们的病例中，患者表现为持久的膝关节不适和对侧膝关节轻度肿胀。然而，活动范围正常，未见不稳定、退行或阻塞的迹象。患者仅接受x线摄影，没有特殊成像，如MRI，约20年。因此，我们推测LPVNS生长缓慢，最终形成多个结节形式。虽然LPVNS和DPVNS之间没有联系，但尽早诊断和治疗LPVNS，早期切除预后较好。当膝盖有模糊而持久的疼痛时，在鉴别诊断时应考虑LPVNS，确诊后，早期细致的关节镜滑膜切除术有助于获得良好的预后。

确认

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参考

1. 李志强，刘济，李淑敏(1998)膝关节局部色素性绒毛结节性滑膜炎病例报告:关节镜治疗。关节镜检查14：764-768。
2. GranoWitz SP，Mankin HJ（1967）局部着色的膝盖绒毛阳极滑膜炎。报告五个案例。美国骨关节外科杂志49: 122 - 128。(crossref)
3. Kim RS, Kang JS, Jung JH, Park SW, Park IS，等(2005)聚集性局部着色绒毛结节性滑膜炎。关节镜检查21日:761。(crossref)
4. Myers BW, Masi AT, Feigenbaum SL(1980)着色绒毛结节性滑膜炎和腱鞘炎:166例临床流行病学研究并文献复习。医学59: 223 - 238。
5. Bouali H，Deppert EJ，Leventhal LJ，Reeves B，Pope T（2004）着色的绒毛阳极滑膜炎：进化中的疾病。J Rheumatol31日:1659 - 1662。(crossref)
6. Byers PD, Cotton RE, Deacon OW, Lowy M, Newman PH, et al.(1968)色素沉着绒毛结节性滑膜炎的诊断和治疗。j骨关节scr: 290 - 305。(crossref)
7. [程晓刚，尤玉华，刘伟，赵涛，曲辉(2004)色素沉着绒毛结节性滑膜炎的MRI表现。中国Rheumatol23: 31-34。(crossref)
8. 休斯Th，Sartoris DJ，Schweitzer Me，Resnick DL（1995）着色的绒毛阳极滑膜炎：MRI特征。骨骼Radiol24: 7 - 12。(crossref)
9. Muscolo DL，Makino A，Costa-Panz M.Ayerza Ma（1995）局部着色的膝关节后舱的着色绒毛沉膜炎：磁共振成像诊断。关节镜检查11: 482 - 485。
10. Johansson Je，Ajjoub S，Coughlin LP，Wener Ja，Cruess RL（1982）色素的绒毛阳极滑膜炎。临床矫形相关研究: 159 - 166。(crossref)
11. Kim SJ, Shin SJ, Choi NH, Choo ET(2000)关节镜下治疗局限性有色绒毛结节性滑膜炎。临床矫形相关研究224 - 230。(crossref)
12. Beguin J，Locker B，Vielpeau C，Souquieres G（1989）膝关节的着色绒毛沉膜炎：13例的结果。关节镜检查5: 62 - 64。(crossref)
13. Verspoor FG，Zee AA，Hannink G，Van der Geest Ic，Veth Rp等。（2014）初级和复发性色素型绒毛沉膜炎的长期随访结果。风湿病学53：2063-2070。
14. Aurégan JC, Klouche S, Bohu Y, Lefčvre N, Herman S，等(2014)膝关节色素化绒毛结节性滑膜炎的治疗。关节镜检查30: 1327 - 1341。(crossref)