耳鼻喉科及颌面外科。突尼斯军事医院。突尼斯
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DOI: 10.15761 / CCRR.1000458
导言：饥饿骨综合征（HBS）是一种重要的并发症，通常诊断不足，主要发生在原发性甲状旁腺功能亢进（PHP）的甲状旁腺切除术后。许多危险因素已被确定为预测该并发症，如年龄、切除甲状旁腺的大小和术前血清甲状旁腺激素水平。
观察:我们报告三例因甲状旁腺功能亢进行甲状旁腺切除术后出现饥饿骨综合征。术后两名患者出现全身破伤风发作，立即将低钙血症客观化。一名患者出现抽筋和四肢刺痛。每天口服2微克阿法骨化醇，开始以6g元素钙（Ca）/天的速率进行静脉钙输注。医生开了一种口服补钙剂。术后3例患者的刺痛感消失，血清钙水平恢复正常。
结论:HBS是甲状旁腺切除术后甲状旁腺功能亢进的严重并发症。所有的危险因素都应该在PHP患者中被识别出来。必须制定一项防止此类事件发生的策略。
饥饿骨综合征，甲状旁腺切除术
饥饿骨综合征(HBS)是一种重要的并发症，通常未被诊断出来，主要发生在甲状旁腺切除术后的原发性甲状旁腺功能亢进(PHP)或继发性甲状旁腺功能亢进(SHPT)。它被定义为长时间的低钙血症，伴有低磷血症，并因甲状旁腺素(PTH)水平抑制而加重[1,2]。事实上，在HBS[3]的过程中，密集的骨循环和对钙的过度贪欲都在发展。
已经确定了许多预测HPT中HBS的危险因素，如年龄、切除甲状旁腺的大小、术前血清甲状旁腺激素（PTH）水平、术前血清碱性磷酸酶（ALP）水平和血清尿素氮浓度[2,4-6]。
不幸的是，只有少数文献发现，年轻、高体重、术前血清ALP水平高、术前血清钙水平低预示HBS[2]的发展。
这项研究的目的是提醒医生，即使两个人群的骨骼异常明显不同，SHPT和HPT也可能出现这种严重并发症。
2013-2018年期间，35例甲状旁腺切除术用于PHP，42例用于SHPT。其中3名患者出现HBS。
一位66岁的女性患者因骨痛和多发性肾结石的探查而入院。临床检查发现甲状腺肿大，没有任何压迫症状。
生物学分析显示:术前血钙2.71 mmol/l，低磷酸盐血症0.7mmol/l，甲状旁腺激素(PTH)水平:253 pg/ml，维生素D缺乏水平:20ug/ l(正常水平>50ug/l)，促甲状腺激素(TSH)正常。
颈部超声显示双叶多结节性甲状腺肿，MIBI闪烁显示右侧下甲状旁腺过度固定。骨密度测量显示骨脱矿。她被转到耳鼻喉科做颈部检查。
术前，左上甲状旁腺较大，伴有甲状腺肿。患者进行了左上甲状旁腺切除术，并伴有甲状腺切除术。解剖病理学家证实甲状旁腺和甲状腺均存在腺瘤。
当她在术后发展为全身性破伤风时，低钙血症立即被客观化。以6g元素钙(Ca)/天的速度静脉输注钙，3天内口服阿法骨化醇2微克/天。从第三天开始口服补钙4克/天。术后，随着钙血清水平(图1)、甲状上皮素血清水平(22 UI/l)和维生素D血清水平(55 ug/l)的正常化，刺痛消失。补充后:每天口服1.5 g α -骨化醇1微克的钙。
实际上，她进行了4年的随访，并获得了明确的HBS。
一名46岁男性患者，有下肢病理性骨折病史。他在抱怨骨痛。临床检查未发现任何异常。
生物学分析显示：术前血清钙水平为2.35 mmol/l，血清磷血症水平为1.29 mmol/l，PTH水平为658pg/ml（正常水平的九倍），促甲状腺激素（TSH）正常。
颈部超声及MIBI闪烁显示右侧下甲状旁腺异常。
颈部探查发现一个巨大的右下甲状旁腺，并进行了解剖病理学检查。证实甲状旁腺有腺瘤。
患者术后立即出现全身性破伤风发作并伴有严重的低钙血症。以6g元素钙（Ca）的速率静脉输注钙/每天服用2微克口服阿法骨化醇，为期三天。从第四天开始，每天服用1微克口服阿法骨化醇，每天服用3克口服钙补充剂。
术后15个月，血清钙水平（2.2mmol/l）和PTH血清水平（34 UI/l）恢复正常（图1）。在任何试验性的补充剂中，逐渐减少的刺痛感似乎与低钙血症有关。
一名39岁男性患者，自19岁起有慢性肾病和透析病史。颈部临床检查正常。
生物学分析显示:术前血钙2.3 mmol/l，甲状旁腺激素2841pg/ml，维生素D缺乏7 ug/l(正常水平>50ug/l)，促甲状腺激素(TSH)正常。
患者进行了甲状旁腺次全切除术（7/8）。证实3.5个甲状旁腺存在增生。
病人术后立即出现四肢痉挛和刺痛感。血钙1.5 mmol/l，血甲状旁腺激素18pg/ml，心电图未见低钙征象。血清血磷水平下降。
在三天内开始以6 g元素钙（Ca）/天的速率静脉输注钙，每天口服2微克阿法骨化醇。从第四天开始，每天口服1微克阿法骨化醇，每天口服3 g钙补充剂。
术后血钙水平逐渐下降，直到3周后血钙达到1,56 mmol/l，然后升高至1.8 mmol/l（图1）。
图1所示。3例患者钙水平的变化
术后住院时间为35天。
口服补钙4g/天，α-骨化醇2微克/天。
这3例报告显示了一次或二次甲状旁腺切除术后低钙血症的严重程度和潜在危险并发症。
最可疑的机制是短暂的甲状旁腺功能减退，这是由于甲状旁腺的其余部分功能恢复缓慢而被去功能腺瘤[6]抑制所致。
3例患者术后甲状上皮素水平正常，血清磷酸盐和钙水平显著下降，说明这不是唯一的机制，但与HBS有关。
这种诊断不足的综合征可能出现在不同的骨重建情况下，如PHP和SHPT，增加了骨对钙的亲和力。这就是为什么我们发现一种重要且广泛的低钙血症。
临床症状可能不同，从肢端感觉异常和痉挛到手足搐搦、癫痫发作或意识混乱。我们的两名病人在术后护理中立即出现破伤风发作。
发现的心脏症状为QT间期延长和心律失常[7,8]。我们的病人中没有人有心脏反应。
术后会出现低钙血症，通常在2-4天内缓解。如果持续4天以上或低于2.1 mmol/L, HBS诊断为[7]。
生物分析显示，低磷酸盐血症通常与严重的低钙血症相关。
即使与HBS相关的文献有限，但基于对小系列患者[9]的观察，已经确定了一些潜在HBS发展的预后因素。
Ho和cols强调，62例继发性甲状旁腺功能亢进的透析患者在全甲状旁腺切除术后，年轻和高体重是HBS的危险因素。
我们的患者39岁，患有严重HBS，住院时间长。
Nasiri和cols研究了80名接受PHP手术的患者，发现术前钙、PTH和ALP与术后钙水平下降之间存在相关性[10]。Ho和cols还证明这三个因素独立预测HBS的发展[2]。
Yang和cols在一项研究中发现，术前较低的血清钙水平和较高的术前血清ALP水平是HBS的独立预测因子，该研究包括252名接受自体甲状旁腺全切除术的血液透析患者[11]。
Kald和Mollerup证实术前血清甲状旁腺激素水平高于25pmol /l是原发性甲状旁腺功能亢进症[12]术后严重低钙血症的危险因素。所有患者血清甲状旁腺激素水平均较高。
所有患者均未提供ALP血清水平。这个生物标志物可以反映骨骼形成和钙需求。
Kald和Mollerup已经证实，伴随甲状旁腺切除术和甲状腺手术，或颈部手术史是原发性甲状旁腺功能亢进术后严重低钙血症的危险因素[12]。
这位66岁的女性患者进行了甲状腺切除术和甲状旁腺切除术，但也进行了骨密度测定。这位46岁男性患者有病理性骨折病史，其骨形态也可能导致HBS的发生。
甲状旁腺功能亢进时，甲状旁腺激素刺激25-羟基维生素D转化为其活性代谢物。因此，在钙代谢中起作用的维生素D减少。维生素D增加术后低钙血症和HBS发展的风险。在我们的患者中，观察到一例PHP和SHPT患者缺乏维生素D。
HBS治疗的目标是通过静脉途径而非口服途径纠正低钙血症。治疗可以延长，直到生物水平和骨迹象正常化。我们所有的病人都有明确的HBS直到现在还在服药。
预防措施尚未编码，但一些作者同意帕立骨化醇可降低术前ALP和HBS的发生率[13,14]。其他人未发现术前接受帕立骨化三醇或cinacalcet等活性维生素D甾醇治疗的HBS患者与未接受HBS治疗的患者在风险方面存在显著差异[2]。
HBS是一种严重的并发症，基本上发生在甲状旁腺功能亢进的甲状旁腺切除术后。所有的危险因素都应该在PHP或SHPT患者中确定。必须采取策略防止其发生。前瞻性多中心研究的需要肯定有助于建立充分的护理。
所有作者声明没有利益冲突。
安迪戈伦
罗马大学“G.马可尼”罗马
意大利
病例报告
收到日期：2019年5月11日
接受日期：2019年6月20日
出版日期:2019年6月24日
©2019 Mezri S.这是一篇开放获取的文章，根据创作共用署名许可条款发布，该条款允许在任何媒体上无限制地使用、发布和复制，前提是注明原作者和来源。
Mezri S（2019）甲状旁腺切除术后饥饿骨综合征：发病率和预测因素。临床病例报告修订版5:DOI:10.15761/CCRR.1000458
图1所示。3例患者钙水平的变化
