导言:皮肤利什曼病是一种寄生虫感染,其特点是不寻常的临床表现,有时在免疫缺陷患者或与特定的寄生虫种类有关。我们报告一个不同寻常的病例成功地用光动力疗法治疗。
病例报告:43岁患者,因出血性直肠结肠炎(HCR)接受英夫利昔单抗和硫唑嘌呤治疗4年,自一年半以来右耳出现瘙痒和轻微疼痛的离心性地壳病变。第一次皮肤活检有利于坏疽性脓皮病。病人正在服用全身性皮质类固醇。这种演变的标志是在面部和颈部出现了新的病变,并形成了软骨膜炎。皮肤镜检查提示皮肤利什曼病已得到组织学证实。患者服用五价锑药物和3%金霉素软膏一个月,部分缓解。由于HCR的推动,PDT治疗显示出良好的进展。事实上,病变完全消退,美学效果令人满意。
讨论/结论:抗肿瘤坏死因子α可促进利什曼病的发生,这说明了我们的病例。PDT是一种很好的治疗替代经典药物的耐药形式。
皮肤利什曼病(CL)是由利什曼原虫属寄生虫引起的人畜共患病,通过一种名为沙蝇的蚊虫叮咬传播。这是一个世界性的健康问题。事实上,由于全球变暖,世界卫生组织(WHO)认为利什曼病是包括摩洛哥在内的最严重的寄生虫病之一[1,2]。在摩洛哥,主要的莱什曼病、热带病和婴儿病非常普遍[2]。在皮肤利什曼病治疗中报告的问题中,由于缺乏对任何基本卫生服务的显微镜检查,难以确定临床诊断[3];五价抗肌张力药物的严重副作用以及对不同形式利什曼原虫的疗效差异[3],使得药物和医疗护理因副作用而成为昂贵的治疗手段[3];此外,也有报道称,患者因耐药性或免疫抑制增加而对药物无反应[3]。光动力疗法(PDT)是一种非侵入性疗法,必要时可重复使用,不会损害患者健康,也不会对寄生虫产生耐药性[4-7]。我们报告了一个病例,说明了在免疫功能低下的患者中诊断和治疗莱什曼病的困难,他们成功地接受了(PDT)治疗。
这是一名来自摩洛哥北部的43岁患者,使用英夫利昔单抗和硫唑嘌呤对溃疡性结肠炎进行了4年的随访。在过去一年半的时间里,他有右耳离心性结痂性病变,有瘙痒和轻微疼痛。他已受益于皮肤活检有利于坏疽性脓皮病。患者接受口服和注射皮质类固醇、抗生素和局部护理,无改善。在面部和颈部出现新的溃疡斑块和结节(图1-4)。皮肤镜检查显示泪痕,白色星形外观,橙红色区域,多形血管化,鳞屑和结痂(图5和6)。所有病变提示利什曼病和第二次活检。组织学证实为利什曼病(图7和8)。在我们的病例中,有多灶性病变,是一种医源性免疫抑制,但未累及内脏。因此,我们决定停用免疫抑制剂,采用五元锑35 mg/kg/d/ 20天,金霉素软膏3%治疗1个月,庆大霉素软膏0.5%,除耳部外采用蓝光和冷冻治疗。脂肪酶血症和淀粉酶血症中度升高。耳部病变部分改善,水肿和红斑中度消退,鼻部和颈部病变消失,面颊和颈部持续病变(图9-12)。 At the dermoscopic control, we always noted the structures in tears in favor of persistence of leishmani bodies. Skin smear in search of leshmaniasis cells was positive. However, our patient had a flare-up of his ulcerative colitis disease and we have to quickly control the infection in order to resume immunosuppressive therapy. So we opted for 2 sessions of PDT at one week intervals. The photosensitizing agent was Methyl aminolevulinate and after 3 hours, the lesions were exposing to a red light source, we use Waldman PDT 1200 L as 100 j/cm². The pain was tolerated because of Verbal analgesia, premedication by paracetamol and using of the cold. The suites were simple. PDT allowed complete regression of lesions with a good aesthetic resultas you can see in picture without reccurence after 1 year (Figures 13-15).
图1。右耳溃疡性结痂病变
图2:鼻子有结痂和溃疡结节,请检查
图3:躯干有结痂和溃疡斑块
图4:颈部结痂和溃疡斑块
图5:面部病变的皮肤镜检查表现
图6:耳病变的皮肤镜检查表现
图7:肉芽肿病变的组织学
图8:莱什曼原虫体病变的组织学研究
图9:耳朵的部分反应
图10:后备箱部分响应,检查
图11:颈部部分反应
图12、13:右耳和躯干完全反应
图14、15:颈部完成响应并检查
皮肤利什曼病(CL)是一种寄生虫感染,具有显著的临床多态性。如果从流行区返回的持续性皮肤病变、溃疡或结节,必须进行诊断[1,3]。已经描述了不寻常的临床特征,有时发生在免疫缺陷部位或与特定寄生虫物种相关[1,3]。在我们的案例中,耳朵开始处的孤立定位令人困惑。免疫抑制治疗有助于疾病的扩展,但症状持续、发现区域出现新病变、皮肤镜检查和组织学检查纠正了皮肤莱什曼病的诊断。实验研究表明,抗肿瘤坏死因子α(抗-TNFα)可促进利什曼病的发生[8],这说明了我们患者的情况。(抗肿瘤坏死因子α)引起炎症反应缺乏,并诱发非典型临床表现。锑葡萄糖酸钠是治疗莱什曼病的金标准。然而,这种药物对人体毒性大,价格昂贵,并且出现了抗药性病例。摩洛哥的其他替代治疗方法,特别是持久性或耐药形式的治疗方法是安非他明B,在我国不可双份使用,以及结果可变的氟康唑、甲硝唑、克拉霉素、多西霉素[3,9]。临床研究表明,与全身治疗相比,PDT没有毒性或毒性低,并且在CL患者[4-7]的病变中获得了极好的美学效果,从而解决了与先前治疗方案相关的组织损伤,而没有耐药性
PDT作用机理是基于一种光敏物质刺激来激励阶段,当回地面阶段其能量转移到产生氧自由基、单线态氧负责细胞坏死[4 - 7],光敏物质是intralesional aminolevulinic酸在我们的案例中。近年来,亚甲基蓝还可作为光敏剂使用,效果良好。对于我们的病人来说,尽管PDT成本很高,但它能让我们最快地控制病情,不管负责的物种是什么。两个疗程即可快速控制,无毒副作用,美观效果良好。我们选择这个适应症是因为不完全的反应和恢复免疫抑制治疗的必要性溃疡性结肠炎的新推动。
免疫功能低下的患者有非典型的皮肤利什曼病。它必须是关于发现区域的任何慢性溃疡,对治疗有抵抗力。皮肤镜有助于诊断,并允许在治疗期间进行监测。最后,我们认为PDT是治疗多病灶利什曼病和口周定位的一种很好的选择。
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编辑信息
总编
罗马安迪-哥伦大学“G.马可尼”
物品类型
病例报告
出版历史
收到日期:2018年4月18日
录用日期:2018年4月25日
发布日期:2018年4月30日
版权
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引用
Bay HB,Elloudi S,Benkirane S,Douhi Z,Gallouj S等。(2018)通过光动力疗法成功治疗了耳朵利什曼病。临床病例报告版本4:DOI:10.15761/CCRR.1000410