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摘要

背景:痉挛和股骨前倾是脑瘫患儿的共同特征。以前的研究表明，有这些症状的儿童受益于选择性脊背根切断术(SDR)降低下肢肌肉张力和股骨旋转截骨术(FDO)纠正杠杆臂。对幼儿来说，多次手术和漫长的康复期可能是一种挑战。因此，自2016年以来，鲁汶大学医院在选定的适应症中同时组织了两种干预措施。

方法:我们研究了首次同时接受sd - fdo治疗的患者的数据，并进行了两年的纵向随访。术前、术后短期(1年)和中期(2年)进行三维步态分析，确定步态轮廓评分(GPS)和具体的步态特征。对患者的病史、术后并发症、康复期及功能量表进行描述。此外，将这些数据与一组在SDR之前接受FDO治疗的CP儿童和一组只接受SDR治疗的儿童进行比较。

结果:三个病例的GPS明显改善，超过了最小的临床重要差异。3例患者的结果将在不同时间点进行FDO和SDR的组进行了比较。此外，他们的骨盆前倾过度减少，髋关节伸展和旋转的改善，踝关节和膝关节的运动学改善。3例患者功能活动度均有改善。没有严重事件的报道。根据改良的Clavien-Dindo系统，只有少数I级和II级并发症被观察到。

解释:对于既需要减少痉挛又需要骨畸形矫正的儿童，同时进行FDO和SDR是一种安全的治疗方法，可显著改善步态，减少住院次数。

关键字

脑瘫，背根切断术，股骨旋转截骨术，步态评估

简介

脑瘫(brain palsy, CP)是一组以永久性运动障碍为特征的神经发育障碍，有时还伴有癫痫、智力障碍、语言、视觉和听力障碍等共病。它是由出生前、出生期间或出生后头两年发生的发育中的大脑损伤引起的。CP是儿童致残最常见的原因[1,2]。

描述了CP的不同神经运动类型，以双侧痉挛亚型为最常见的表现[3]。痉挛是影响运动模式和肌肉控制的一个重要临床方面。此外，它通常被认为是功能限制、不适和步态异常的关键因素[4]。假设的病理生理学是骨髓内神经元的传入输入过多，而没有预期的皮质脊髓束抑制信号，在CP相关脑损伤的情况下，皮质脊髓束被破坏[5,6]。选择性脊背根切断术(SDR)的机制就是基于这种病理生理。这项技术主要在腰椎水平进行，通过消除多余的传入神经感觉信号[7]来减少肌肉痉挛。先前的研究报道，这种干预结合物理疗法可增加被动运动范围(ROM)，对步态模式和大运动功能也有积极影响[8,9]。研究发现，幼年的SDR可以限制畸形或挛缩等继发性问题的发生[10,11]。特别提款权的严格选择标准是必不可少的。虽然缺乏国际共识，但大多数临床医生认为，双侧痉挛性CP患儿，下肢肌肉痉挛性高，具有足够的选择性运动控制能力和力量[12]是较好的候选者。

除了痉挛，双侧痉挛性CP患儿常伴有下肢骨性旋转不良[13]。生长中的骨骼的这些骨骼变化主要是由肌肉不平衡引起的，部分是由痉挛引起的。由于髋关节外展肌和内收肌的差异，股骨前倾的生理扭转减弱或消失，导致股骨颈前倾增加[14,15]。这种高度前倾导致内髋关节外展力矩臂减少，骨盆前倾增加，髋关节代偿性内旋以恢复外展能力[16-18]。在步态中，这种机制导致膝盖和脚向内指向，也被称为“向内步态”。此外，股骨高度前倾也是功能较差儿童髋关节问题的病因机制之一，如果不及时治疗，会增加髋关节发育不良的风险[19,20]。髋部畸形的预防和治疗对于改善步态和避免长期并发症至关重要。股骨旋转截骨术(FDO)被认为是矫正股骨颈过度前倾和髋内旋畸形[21]的最佳手术。先前的研究报告优化了术后横向平面对齐和整体步态运动学改善[22]。FDO的指征是基于临床症状，如脚趾或绊倒，临床检查和步态评估。 Children with a clinical assessed increased femoral anteversion of more than 35°, an internal hip rotation of more than 60° with an external hip rotation of less than 10° when prone, presenting during gait with internal hip rotation of more than 15° and/or an increased mean pelvic tilt typically are candidates for FDO [12,23].

在大多数中心，SDR在年轻时进行，如果需要，随后通常进行纠正骨旋转畸形的干预。然而，与股骨前倾高度相关的困难往往会影响SDR后的康复。进一步证明，SDR对步态的影响仅在中期至长期显著，一旦骨旋转畸形也调整了[12]。这些结果表明治疗应该同时关注痉挛和骨杠杆臂。

在每次手术干预中，都有并发症和术后疼痛的风险。此外，在SDR和FDO之后需要加强康复，这对幼儿来说可能是困难的。两种单独的干预措施增加了家庭的护理负担，并延长了完全康复的时间。因此，鲁汶大学医院的专业CP团队选择在同一时间进行这两种干预。他们的目的是减少康复时间，同时保持相似的结果。本文的目的是记录SDR和FDO同时结合的结果。以步态轮廓评分(GPS)的变化作为主要结局指标来评估步态的改善，并记录了联合手术的并发症。假设步态改善与一组在SDR之前接受FDO的患者相同，并且优于仅接受SDR的患者。

方法

研究设计、参与者和数据收集

在本研究中，我们前瞻性地收集了2016年9月至2018年2月期间同时接受FDO和SDR治疗的双侧痉挛性脑瘫儿童的数据。根据SDR和FDO目前的适应症选择这些儿童进行联合手术，这些适应症之前已经介绍过:存在痉挛、躯干控制充分、肌肉力量和选择性充分、股骨前倾高，表现为髋关节过度内旋和/或步态中骨盆倾斜增加。作为术前评估的一部分，至少在SDR手术前6个月，在痉挛的下肢肌肉中进行肉毒杆菌毒素多层浸润，以评估痉挛减轻后的力量和运动功能，浸润前后通过三维步态分析(3DGA)进行调查。主要预后参数GPS和其他选择的步态特征提取自术前和术后1、2年的3DGA数据。记录患者的病史、并发症及住院和康复过程。所有数据都预先匿名化了。此外，使用了两个参考组的数据:仅接受SDR的患者和早期FDO后接受SDR的患者组。这些回顾性对照数据来自我们中心之前的一项关于SDR和/或FDO[12]结果的研究。

父母和孩子们都同意将孩子们的数据用于科学目的。该研究获得了比利时鲁汶大学医院医学伦理委员会(MP014080)的伦理批准。

外科手术

手术从SDR程序开始，然后是FDO。全身麻醉，不使用神经肌肉阻滞剂。SDR是根据Peacock描述的技术进行的，et al。[24]，进行了一些修改。简而言之，患者取俯卧位Trendelenburg位，用开颅刀行L1-L5椎板切开术，左铰链位于棘间韧带T12-L1上。在显微镜下，进行硬脑膜切开术，并通过肌电图(EMG)在解剖学上识别敏感根。接下来，每个根被分成5-30个小根，在肌电图和临床(物理治疗师触诊)监测下，逐个电刺激。只有电刺激引起异常反应和/或临床收缩，而在mm.括约肌，mm.臀大肌，股外侧肌和比目鱼肌中没有反应的小根，用[25]微剪切断。通常，横断率为20-30%。然后主要闭合硬脑膜，将椎板缝合回原位。随后，在同样的俯卧位，进行矫形FDO手术:行股近端横向旋转截骨术。旋转量是基于运动学步态分析和手术体检测量。截骨用钢板固定(orthoaediatrics®)。 In case of excessive external tibial torsion of more than 20 degrees, a tibia derotation osteotomy followed. No soft tissue procedures were done.

步态分析

最多在联合手术前两个月和术后一、两年，在鲁汶大学医院的临床运动分析实验室进行了步态分析。标准3DGA包括记录下肢最重要肌肉的运动学和动力学数据以及肌电图信号。在此，使用10到12光电相机系统，工作在100 Hz (Vicon, Oxford, UK)和两个力板，记录地面反作用力(1000 Hz) (AMTI, Watertown, USA)，并使用遥测16通道表面肌电系统(Zero wire, Cometa, Italy Milan)测量肌电图。在目前的研究中，只使用了3DGA的运动学数据。根据下肢Vicon PluginGait标记配置(Vicon, Oxford Metrics, Oxford, UK)，训练有素的治疗师将位于受试者下肢特定解剖地标的反反射标记放置。孩子们被要求以自己通常选择的舒适步行速度赤脚走在一条10米长的人行道上。当有明确的指标可见性时，试验被认为是可接受的质量。Vicon Nexus软件(Oxford Metrics, Oxford, UK)通过指示初始接触和脚趾脱落的事件，计算出识别的步态周期的下肢运动学。使用定制的Matlab®软件从连续运动波形中提取步态参数(the Mathworks Inc.， Natick, M.A, 2015)。在3DGA之前进行了临床检查，以完善肌肉参数的个性化，包括测量被动运动范围(pROM)的程度和临床评估的痉挛、强度和选择性。

数据处理

采用步态轮廓评分(GPS)作为主要结局指标，分别量化每个受试者的病理步态水平[26,27]。GPS是全球变量分数(GVS)变量的均方根(RMS)平均值。GVS被定义为骨盆、臀部、膝盖、脚踝和脚，并在相关情况下，分别在矢状面、额面和横面，作为特定时间归一化步态变量与步态周期中计算的无步态病理的人的平均数据之间的RMS差。与GPS较低相比，较高的GPS表明步态更病态。为了评估干预后的进展，将术前GPS与术后GPS相减得到一个差值，称为dGPS。负值表示改善，正值表示恶化。最小临床重要差异(MCID)为1.6°，用于评估dGPS[27]的意义。此外，从骨盆、髋关节、膝关节和足部不同解剖平面的运动学波形中提取的其他特定步态特征被定义为每个步态分析环节。由于两种手术都是单独调整的，所以腿的结果是分开显示的。

将这一结果与两个对照组进行比较。由于本试点研究的患者数量较少，因此只进行了描述性分析。

采用大肌肉运动功能分类量表(GMFCS)[28]、功能活动能力量表(FMS)[29]和吉列功能评估问卷(Gillette FAQ)[30]对患者的功能和活动能力进行分类和描述。

此外，采用改良的Clavien-Dindo (MCD)系统对联合治疗的不良事件进行分级[31,32]，从1到5级。

结果

3名双侧痉挛性CP患儿在2016年9月至2018年2月期间同时接受了FDO和SDR手术，所有3名患儿都进行了必要的术前、术后短期和中期步态评估。患者特征见表1。

表1。研究样本特征

PMA: Postmenstrual年龄;GMFCS:大运动功能分类量表;吉列常见问题:功能评估问卷;FMS:功能迁移量表;Y:一年;BTX:肉毒杆菌毒素。

干预和不良事件

干预在8岁到12岁之间进行，如表2所示。每个后根被横断的百分比是非常有选择性的，每边的百分比从14.6%到34.4%不等。除双侧股骨旋转外，患者3还有单侧胫骨旋转。在联合手术前、联合手术时或两年随访中均未进行软组织手术。

表2。围手术期的数据

FDO:股骨旋转截骨术;SDR:选择性根背切断术;TDO:胫骨旋转截骨术;Hb:血红蛋白。

所有三名患者术后血红蛋白均出现大幅下降，需要输血，这是一个不良事件，被分类为改良Clavien-Dindo (MCD) 2级(表2)。此外，以下不良事件被记录为单个事件:需要灌肠的便秘(MCD II)和术后痉挛发作、恶心、术后发烧或低磷血症(均为MCD I)。

术后，所有患者住院4 ~ 5天，然后在专科中心进行12 ~ 16周的康复期，儿童每天接受2小时的物理治疗、监督体位和现场教学。在康复期，所有患者首先开始使用助行器(kay -walker)行走。只有在获得足够的力量和稳定的步态后，通常只需要4到6个月，患者才可以独立行走。辅助装置(踝足矫形器、膝关节伸展支架和站立架)被广泛使用。

GMFCS和Gillette FAQ术后均保持稳定。随访2年，所有3名儿童的FMS值均有所改善。

步态分析

步态分析分别在术前(2-42天)、术后1年(1-1.11年)和术后2年(2.05-2.19年)进行。在术前和术后步态分析中，只有患者3 (GMFCS 3)在kay -walker的帮助下行走。GPS和具体步态参数如图1、表3所示。基线时，患者3的GPS最高，与GMFCS III相匹配。与术前相比，所有GPS值均有所改善，多数变化大于1.6°的MCID值。步态参数显示，在两名GMFCS II患者中，骨盆前倾大幅下降，髋关节伸展有所改善。在GMFCS III的男孩，骨盆前倾仍然很高，但他在站姿中获得了髋关节伸展的良好增加。术后，6个肢体中有5个髋关节旋转得到了很好的矫正;只有一条腿仍然表现出轻微的内旋过度。赤脚行走时，只有3例患者在站立阶段的最小膝关节伸展得到了良好的矫正。 Patient 2 had an improvement on one side, while patient 1 still had a high knee flexion. The knee angle at initial contact decreased, except for the right knee of patient 2, which remained unchanged two years postoperatively. All three patients had an increase in total knee ROM, with an improvement of knee flexion in swing, which was a problem before surgery. Furthermore, a good ankle dorsiflexion was present in all three cases. Postoperatively, all three patients had a mild physiologic toeing out gait, with a correction of intoeing gait where this was present preoperatively.

图1所示。SDR-FDO患者术前、术后1年和2年6条腿的GPS

GPS:步态轮廓评分;°:度;SDR:选择性根背切断术;FDO:股骨旋转截骨术;R:右腿;L:左腿;Y:一年;Preop:术前;Postop:术后。

表3。步态分析:GPS和具体的步态参数

GPS:步态轮廓评分;°:度;Y:一年;Preop:术前;Postop:术后;L:左侧;R:右侧;分钟:最低;马克斯:最大;ROM:运动范围。

对照组

三例联合SDR-FDO手术的结果与一组14例SDR前FDO儿童(大约相隔一年)和15例仅SDR儿童的结果进行比较，关于最后一次手术后一年的步态结果[12]。3例患者与两组对照的临床资料(表4)显示，对照组中GMFCS I和II型患者较多。术前及术后1年的GPS及具体步态特征见表5。三组患者的步态均有改善，表现为dGPS评分为负(图2)。然而，只有同时使用SDR-FDO和在SDR之前使用FDO的组明显超过了GPS的MCID(1.6°)。由于FDO的介入，在三个SDR-FDO病例和SDR组之前的FDO中可以看到髋关节平均内旋转的最大变化。在drs - fdo组儿童中，平均骨盆倾斜(5.08°)和最小髋关节伸展(7.68°)有较大的改善，但由于样本量小，改善范围较大。三组患者膝关节运动学值均有所改善。

图2。参考组和3例SDR-FDO患者的dGPS

GPS:步态轮廓评分;°:度;d:差异评分(术后值减去术前值);SDR:选择性根背切断术;FDO:股骨旋转截骨术。

表4。3例患者的年龄、性别和GMFCS, FDO先于SDR组和仅SDR组[12]

FDO:股骨旋转截骨术;SDR:选择性根背切断术;N:患者人数;GMFCS:大运动功能分类量表。

表5所示。三种情况(六腿)与SDR组之前的FDO和仅SDR组的比较。

GPS:步态轮廓评分;范围:最小-最大;d:差异评分(术后值减去术前值);FDO:股骨旋转截骨术;SDR:选择性根背切断术;Preop:术前;Y:一年;Postop:术后;N:四肢的数量。

讨论

本案例系列是SDR和FDO程序组合的第一个描述。这些手术结合起来，为精心挑选的双侧痉挛性脑瘫儿童提供痉挛治疗和骨杠杆臂矫正。对随访2年的步态结果及术后不良反应进行了描述。此外，将GPS和特定的步态特征与之前发表的仅接受SDR或在FDO后接受SDR的儿童的数据进行比较，这些儿童可作为对照组。

整体步态，用GPS表示，术后一年明显改善，次年保持稳定。此前也有报道称，在单独的SDR干预[8,33 - 37]和单独的FDO干预[22,38-40]后，以及在不同的时间-发作[12]时进行这两种治疗后，步态得到改善。与仅使用SDR组相比，本研究的3例患者和SDR组前FDO的dGPS值明显超过MCID[27]。同时采用SDR-FDO治疗组的阳性结果可能是多因素的:根据严格的强度和选择性指南选择患者，结合减少痉挛和纠正骨旋转畸形，并使用个人定制的辅助设备和物理疗法进行强化康复期。由于SDR过程，在矢状面和横向面观察到GPS最大的变化，由于FDO干预的结果。

FDO导致较少的髋内旋转，并有相关的改善和更多的足进角的生理位置。尽管随访时间较长，但多项研究均得出了相同的效果[22,38-40]。此外，一些研究[22,41]描述了FDO术后更好的髋关节外伸，与我们的数据相似。文献显示，仅使用sdr对站立时最大髋关节伸展的效果存在矛盾的结果。在以往的研究中，发现对髋关节伸展有改善[8,33,42]、恶化[12,37]或无显著影响[34,35]。目前的结果支持相关的FDO对髋关节运动学的有益影响。

正常的骨盆倾斜对成年人保持功能性、无痛的步态很重要。术后1年和2年观察到术前骨盆前倾升高明显下降，特别是在两例GMFCS II患者中。这些步态的发现与之前发表的仅在sdr后的研究结果并不一致，后者显示骨盆[37]的运动学没有明显变化，甚至骨盆前倾恶化(增加)[34,36]。在仅使用fdo后，一些研究描述[41]没有显著变化，而其他研究报告长期[40]骨盆倾斜下降。Van Campenhout的研究，et al。[12]显示，在SDR后骨盆倾斜恶化，但在SDR前接受FDO时保持稳定。这些结果强调了在骨盆倾斜的情况下，联合干预SDR-FDO的好处。

三个病例的步态分析显示对膝关节运动学的影响不一致。患者3被分类为GMFCS III级，结果显示在初次接触和站姿时膝关节伸展有显著改善。在两例被分类为GMFCS II级的患者中，与仅采用srdr后的研究结果一致，在摇摆期膝关节屈曲得到改善[36,37]。此外，与目前的结果类似，关于SDR对站立姿势下膝关节伸展的影响，文献上也没有统一的说法。一些研究已经证实了在站立时膝关节伸展的改善[33,34,42]。其他研究[36,37]显示，在站立过程中没有显著影响，但在初次接触时膝关节伸展有显著改善，与本研究的患者1类似。所有三个病例的膝关节活动范围都有所增加，这在仅采用sdr的研究中也被反复提及[34,37]。需要更多的研究来研究联合SDR-FDO对膝关节运动学的长期影响，包括对不同GMFCS组的影响。

利用3DGA估算步态中肌肉长度，指导手术中肌肉延长手术的需要。值得注意的是，在实施联合SDR-FDO手术时，没有进行肌肉延长手术，在随访期间也没有。在年轻时进行良好的痉挛治疗，必要时使用药物和肉毒杆菌毒素治疗，然后进行SDR，定期理疗和使用矫形器，可以防止肌肉缩短和需要进行软组织手术。

使用FMS和吉列常见问题问卷对儿童的整体下肢功能进行评分。在随访期间，吉列的常见问题解答保持不变，而FMS略有改善，但不一致。除了下肢功能外，这可能还可以用焦虑或喜欢使用轮椅以跟上同龄人的速度等因素来解释，比如一个高中生。

不良事件在SDR和FDO手术后都很常见，仅SDR手术后最常见的症状是感觉乏力或感觉亢进[44-46]。在目前的研究中，报告的大多是轻微并发症(MCD I和II)，随访期间无感觉障碍记录。三名患者均出现大量血红蛋白下降，需要输血。避免失血很重要。从我们的经验与组合程序，正确安装的重要性变得清楚。SDR手术后，患者保持俯卧位。然而，很明显，神经外科医生用来将孩子安装在脊柱手术的最佳位置，同时防止压力问题的一些垫子，可以在以更稳定的姿势对下肢进行手术时移除。这种姿势可以使手术更快，便于固定，从而限制后续患者在骨科手术过程中的失血。手术时间的延长仍然是一个挑战。然而，将这两种需要的手术结合起来，只需要一次麻醉，更重要的是需要一个住院期和一个康复期，一个远离房屋、学校、家庭和朋友的时期。 The combined SDR-FDO approach may reduce the psychological burden of the intervention. Every surgery can be a difficult experience for children to deal with. Previous studies have proven that approximately 50%–75% of children suffer from anxiety during the perioperative time course [47]. Subsequent interventions would increase the risk of maladaptive behavior [48,49]. The possibility of combining both surgeries and hence a reduction in hospital stays and rehabilitation periods, can potentially contribute to a better quality of life and participation.

目前的研究对象数量非常有限。由于样本量小，很难将数据与参考组的值进行比较。此外，还需要对患者的功能、参与和生活质量进行更长时间的随访，并进行更广泛的报告。这篇初步报告针对前三例采用SDR联合治疗痉挛和双侧FDO治疗骨杠杆臂问题的患者，记录了这是一种合理和安全的手术，步态效果良好。

结论

我们的结论是，对需要减少痉挛和矫正骨旋转畸形的痉挛性双侧脑瘫患儿同时进行SDR和双侧FDO手术是一种安全且成功的手术。无严重不良事件记录。整体的步态和特定的步态参数比仅使用sdr后改善更多。由于住院人数减少，可以预期患者及其亲属的心理负担会减轻。进一步的研究需要更大的样本和更长的随访时间。

的利益冲突

我们声明我们之间没有利益冲突。

财务信息披露

没有收到支持本文开发的资金。

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