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儿童发育协调障碍亚型的特定损伤和预测标记:聚类分析中多维发展评估的重要性

Vaivre-Douret L

巴黎大学医学院,巴黎-笛卡尔,巴黎索邦大学,法国巴黎
INSERM 1178/1018-CESP单元,巴黎南巴黎大学萨克雷分校,维勒瑞夫大学和巴黎笛卡尔大学,SPC,内克尔-婴儿- malades大学医院,AP-HP,巴黎,法国
儿童精神科,necer - enfants Malades大学医院,AP-HP,法国巴黎
AP-HP巴黎中心皇家科钦港医院儿科,法国巴黎
苏皮塔罗大学想象学院,法国巴黎
法国大学学院(IUF),法国巴黎

拉兰内C

以患者为中心的结果研究,巴黎索邦大学,EA 7334 (REMES),巴黎大学,狄德罗和圣路易医院,巴黎,法国

DOI: 10.15761 / JTS.1000337

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摘要

发育协调障碍(DCD)定义了一个异质儿童群体,表现出运动协调障碍,严重干扰个人的学术成就和/或日常生活活动。由于方法学的原因,文献中关于DCD亚型的研究没有共识,也没有什么兴趣,而它可以为理解DCD(符征学、病因学、神经生理脑机制)提供重要贡献,以更好地确定治疗方向。只有一些研究使用聚类分析作为识别DCD儿童不同亚型的方法。在这种方法中,获得了一组测量值,并根据他们的分数分布将受试者分组在一起。然而,很少有研究对不同的大脑功能进行标准化的运动发育评估。我们将报告和分析研究中DCD人群的特征以及文献中可用的聚类亚型的特征,我们将重点关注模型研究,采用严格的参与者纳入标准,包括标准化的心理学、神经心理学、发育性神经运动和精神运动评估,并伴有神经视觉检查。采用多变量监督统计模型,在增强的DCD儿童数据库中分离出具有较高预测判别能力的DCD三种亚型(Ideomotor, visual - spatial - Constructional, and Mixed亚组)的特定标记。研究结果表明,应该为DCD的诊断和分型提供一套适当的身体结构和认知功能测量方法。最具鉴别性的标记(显著性,p< 0.05)解释了三种亚型的特异性:数字练习、手势模仿、数字感知、视觉运动整合、手工灵巧、视觉空间结构、上下肢协调和乐高积木。两个多元统计模型(随机森林100%,PLS判别分析91,400 %,0.713-0.999)证实了这一点。 Investigations of motor coordination should use a standardized neurodevelopmental assessment (with age-related normative data) with identical independent subtests across ages and qualitative and quantitative measures (such as NP-Mot Battery) reflecting the development of neuro-physiological mechanisms in child that contribute to movement timing, motor control, motor coordination, and motor execution. Performance test with global score such as the Movement Assessment Battery for Children (M-ABC), the most used in cluster studies and researches on DCD is questionable to diagnose DCD. Implications for the understanding of the nature and neurophysiological brain mechanisms involved in subtyping DCD are discussed with regard to multidimensional standardized investigations. Further researches in DCD subtyping may be encouraged for a better orientation of remediation in clinical practice.

关键字

发育协调障碍,dcd亚型,发育评估,运动障碍,软体征,视觉-空间运动障碍,诊断标志物,神经视觉,共病,聚类,多变量分析

简介

近年来,对发育协调障碍(DCD)的兴趣有了相当大的增长。DCD的特征是精细和/或整体运动协调的显著损害,严重干扰个人的学术成就和/或日常生活活动(标准B),不能用智力残疾、视力障碍或神经缺陷如虚弱或脑瘫、肌肉萎缩等解释(《精神疾病诊断与统计手册》DSM-5标准的D标准),[1]。在协调运动技能的获得或执行(标准A)方面也观察到成熟延迟,这影响了儿童的学业成就和日常生活、休闲和玩耍的活动(标准B)。

DCD是一种特发性疾病,影响约5-6%的学龄儿童,男孩的发病率高于女孩,DCD的症状必须在儿童早期出现(DSM-5的标准C)[1]。在文献中,DCD出现在儿童的异质性特征中,具有不同的运动感觉-运动和知觉-运动处理成分的特征[2-12]。然而,无论是在共同的病因上,还是在鉴别DCD的性质上,都没有达成共识。很少有研究人员使用聚类分析来确定DCD儿童的不同亚型,现有的聚类研究显示出很少的一致性(回顾,见Macnab, Miller, & Polatajko, 2001 [8];Vaivre-Douret, 2014[13]),因为他们不使用相同的测量方法,通常只进行一次运动测试,并且通常缺乏参与者的抽样信息或详细特征(例如,出生期限、补救措施、药物、神经发育障碍的共同发病率……)。因此,对于发育协调障碍的分型,目前尚未达成明确的共识[11]。

在本文中,我们在第一部分中报告和分析了研究中DCD种群的特征和文献中可用的聚类中亚型的特征。其次,我们将专注于模型研究,采用严格的参与者纳入标准,进行由标准化的心理、神经心理、发育性神经运动和精神运动评估组成的多维调查,并伴有神经视觉检查,从而区分DCD的三种主要亚型。此外,我们将介绍第二项研究的结果,使用多元统计模型,使其能够分离出每个亚型的特定标记,具有较高的预测和判别能力。我们将讨论DCD运动障碍谱系中这些特定缺陷的性质,在少数现有的DCD分型研究中定义为异质组。

文献中定义DCD亚型的聚类研究分析

在针对DCD亚型的9项主要研究中[2,4-9,11,14],有8项使用了来自标准化运动评估(规范参考)的运动技能表现结果,如bruinink Oseretsky运动熟练度测试(BOTMP)[15]或儿童运动评估测试(M-ABC)[16]。其中7项研究还使用了增强测试,包括神经心理学评估,包括视觉感知测量和/或视觉运动整合与VMI测试[2- 5,8-9,11]和动觉[2,5,8-9,11]或其他认知评估,如计划、注意力和同步编码量表[14]。三项研究[4,9,11]也将及物手势与运动序列结合使用。然而,只有Vaivre-Douret等人[11-12]采用了标准化的发育评估(各年龄段的子测试相同),对每一种神经精神运动功能进行定量和定性测量,同时采用神经规范检查,突出神经软信号[18]。此外,这些作者对大脑功能进行了深入的神经心理学评估(先前研究中描述的子测试[11,12,19]:韦氏智力测量、注意力测试、心理执行功能、视觉感知、视觉运动感知、视觉运动整合、动觉、记忆、语言和电生理视觉功能。

在上述所有9项关于亚型的研究中,使用基于ward的分层分类或k-means算法将受试者聚类到同质类中。然而,在9项研究中发现的亚型数量仍然是异质性的,因为关于DCD儿童的数据在共病的存在或不存在、数量和特征方面是不准确的,而且不清楚这些信息是否已知而未报告,或在样本中未评估。轻微神经功能障碍或神经软体征仅在Vaivre-Douret等[11,12,20]的研究中进行了系统的探讨。因此,测量方法的选择对确定每个组的具体特征以及理解DCD亚型的性质、病因和机制具有相当大的影响。不足为奇的是,所有研究中只有一种亚型是共同的,该亚型在所有测试中得分较低,并证明严重的运动损伤(全局和精细)。当纳入和排除标准不明确且不同质时,不可能在小样本中确定纯粹的亚型(例如,具体说明是否是第一次评估,以前实施过什么医疗或补救,纳入或排除ADHD(注意缺陷多动障碍)受试者,广泛性发育障碍的迹象,ASD(自闭症谱系障碍),早产,语言延迟……等)。只有Green et al.[9]和Vaivre-Douret et al.[11,20]的研究用DSM对ADHD和ASD进行了筛查,以控制这些共发病或共发生的存在,并将这些儿童排除在第一次聚类分析中。

此外,对DCD儿童大脑功能的评估往往不完整,无法了解其他相关的感觉运动和认知功能障碍是否可以解释手势障碍,而且很少进行神经软体征的筛查。当进行筛选时,文献中使用的措施是COMPS (Green等人研究中的运动和姿势技能临床观察[21])。O 'Hare & Khalid研究中的快速神经筛查测试[22],[23],或非规范性评估,如PANESS检查[24-25]。然而,除了Vaivre-Douret等人[11,12,19-20]的研究外,没有聚类研究在DCD分型分析中考虑神经系统软体征。

2019年,在欧洲儿童残疾学会(EACD)发起的关于发育协调障碍的国际临床实践建议(CPR)的相关文件中,专家的共识令人失望,该文件根据DCD[26]评估的文献研究更新了建议,没有对DCD分型研究进行分析,此外,对法国神经发育的身体结构和功能标准化评估缺乏知识或疏忽。必须承认,只有两项研究[11-12]首次采用了严格的纳入标准和标准化的神经运动和精神运动测试神经发育电池(NP-Mot电池,具有与年龄相关的规范数据),[18,见表1],此外,认知和神经视觉功能的多维标准化评估有助于定义具有特定损伤的聚类,以更好地理解DCD亚型和共病/共发的性质。NP-Mot发育评估可以考虑到通过标准化的定性(动作)和定量(速度)评估来测量的手势成熟度,并通过不同年龄的相同独立子测试对每个项目和每个功能进行评分。NP-Mot电池[18]是一种发育标准化规范仪器,与M-ABC或BOTMP不同:跨年龄有相同的子测试(定性和定量发育规范),并且没有电池的整体评分。在这些聚类研究中使用的M-ABC[16]包括八个项目,分为三个部分(手灵巧性、球技和平衡性),并具有总损伤评分。BOTMP[15]由8个子测试组成,共有46个测试项。其中四个子测试结合起来形成大肌肉运动综合评分,三个子测试结合起来形成精细运动综合评分。这七个子测试,加上上肢协调的子测试,形成了电池综合评分。

表1。4岁起儿童发育神经-精神运动功能评估组(NP-Mot, Vaivre-Douret, 2006):粗体部分的检查。(标准化功能神经-精神运动评估,每个子测试的平均值、偏差标准或标准评分,根据年龄进行定性(运动)和定量(计时)成熟评分)

NP-Mot的发展特殊性(表1)是在评分中考虑性能的定量和定性方面的标记,如跳跃时手臂的位置,飞行和着陆时的姿势控制(能否停止……)它还考虑了单脚静态平衡的实例,上肢远离身体参与的定性评分,以及单脚定时站立的定量评分。因此,评分依赖于年龄,并与中枢神经系统的成熟有关。它允许根据年龄检测轻度或中度到重度的运动协调障碍,通常从未系统地观察和注意到。相反,像M-ABC这样的性能测试在年轻时通过假阴性,在高龄时通过假阳性[27]。此外,NP-Mot组包括神经软体征(神经肌肉张力和神经运动检查)的标准化检查,与早期关于轻微脑功能障碍和学习或运动障碍预测因子的研究一致[28]。因此,NP-Mot旨在捕捉表现能力和表现质量的成熟方面,反映有助于运动时机、运动控制、运动协调和运动执行的神经机制的发展。它由认知和神经视觉调查完成。M-ABC的目标是一般的运动表现,项目涉及双重任务的训练,很难完成,需要不同的认知功能(记忆、注意力和情感功能)。这意味着M-ABC并没有提供对运动缺陷的理解,因为该措施没有提供信息,使确定影响运动性能的困难成为可能。 Thus, the M-ABC requires caution, since it can lead on the one hand to false negatives and on the other to failure to identify minor motor deficits (criterion D of DSM-5) that can affect academic and daily living performances at home and at school. Complementary neuropsychological cognitive tests and neurovisual may be included to investigate learning difficulties (executive, memory, attention, visual perception) commonly associated with DCD [11,12,14,19].

在研究方法上选择适当的测量方法和入选参与者的特征信息会影响对不同DCD亚组的性质和病因学的理解[11,20]。

聚类研究中的多维评估(第一部分)和使用监督统计模型的多变量分析(第二部分)

我们在此报告多维评估在DCD亚型聚类研究中的贡献[11,19],以便更好地理解所使用的方法。

在这些分析中使用了两个(非独立的)DCD儿童样本:初始样本43名儿童(平均年龄8.3岁)+2.3岁)(研究部分I)[11],并增加了20名年龄相似的儿童(研究部分II)[12]的样本,共63名儿童。

先前描述的一项前瞻性研究共纳入了63名年龄在5至15岁之间的DCD儿童(52名(83%)男性和11名(17%)女性,中位年龄8.1岁(男性8.5岁,女性7.8岁)[11,12]。诊断基于DSM-IV-R标准(标准A, B, C和D),这些标准在当前的DSM-5[1]中基本相同。所有儿童均符合DSM-5标准。

这些儿童在法国巴黎AP-HP Cochin和Necker医院儿科和儿童精神科的第一次门诊门诊咨询期间接受了筛查。

孩子们的父母回答了一份关于医疗和行为特征的问卷。该研究招募的儿童之前没有接受过评估、药物或治疗,没有已知的医学异常,没有已知的身体、神经或感觉缺陷,没有目前诊断为注意缺陷多动障碍(ADHD),也没有基于DSM-5标准的自闭症谱系障碍。任何早产儿(<37周)。智商水平在正常范围内(全智商、语言智商和表现智商的中位数分别为100、110和90)。

研究变量的测量

神经心理学评估:神经心理学评估包括来自标准韦氏智力测量的子测试和标准化测试(先前在Vaivre-Douret等人中描述过)。[29],视觉-空间结构(复制Rey的复杂几何图形,以及Beery的视觉-运动整合测试[17],包括复制2D几何图形表示),视觉-空间注意(钟交叉测试和O线性交叉标准化测试),心理规划执行功能(Porteus迷宫和伦敦塔测试,[30])。书写障碍的特点是空间定向障碍(对齐,字母形状不规则),句子在学校练习本的页面上没有组织,有空格问题。我们将这些关于糟糕书写的观察结果与摆线、外摆线和混合循环的视觉-手工复制的特定任务相关联,探索书写手势组织的成熟(上肢、手指、手、前臂、手臂和肩膀的节段组织),[31,32]。在这些孩子中,书法是典型的差,他们在抄写方面有更多的困难。de Ajuriaguerra等人的书写量表[33]也被用于检测儿童的书写困难。与儿童笔迹简明评价量表[34]相似且相关(0.78)。通过动物的形状识别任务[35]、纠结的线条和程式化的轮廓来评估视觉感知,分别评估视觉动眼力感知和视觉gnosis(4岁时100%成功)。通过状态记忆测试来评估动觉,测试方法是定位孩子的手臂和手指,让他闭着眼睛记忆和重复。此外,使用了两台法语电池[36]和雪佛兰-穆勒& Plaza的N-EEL电池[37],包括阅读任务、单词和对数原子的重复、图片命名速度、元语音测试、听觉记忆和工作记忆任务(数字跨度)。

神经精神运动发展评估:的neuropsychomotordevelopemental评估基于与年龄相关的规范数据,这些数据来自4岁儿童电池(NP-Mot)的神经心理运动功能评估,[18],它从以下方面衡量发育成熟:神经肌肉张力检查和软神经体征、大体运动控制任务、侧侧性、双手和数字练习、数字感知(数字灵知)、手灵巧、身体空间整合、节奏任务和听觉-注意力任务(表1)。每个子测试和功能的得分用标准差和标准得分表示。据报道,NP-MOT的总体测试重测信度在70%至98%之间,在测试手册[18]中描述,与Bruininks-Oseretsky运动能力测试[15]的上肢协调、平衡和双侧协调子测试的相关系数为0.72和0.84。此外,像Ayres[38]一样,我们进行了一个标准化的(发育规范参考)模仿手势测试[39],包括从考官那里复制的无意义的手(n = 10)和手指位置(n =16)。要模仿的姿势由考官保持,直到孩子成功地重现该姿势。手部和手指的具体项目如图1所示。评分考虑了空间姿态的可识别再现,并纳入了运动规划的定性因素[39]。因此,当孩子一步复制模型时,得分为1,而当通过一步构建模型时,得分为0.5。在无法执行所需模型的情况下,得分为0。当孩子不能用自己的手模仿手势时,我们要求孩子在考官的手上复制手势。 The posture to be reproduced in this case is sustained by another examiner.

图1所示。手势模仿测试[39]中手(10)和手指(16)的项目(所有项目都是考官的视角,手n°9和手10的项目由考官在孩子闭上眼睛和睁开眼睛进行模仿时执行)

其他措施:最后,进行电生理视觉检查,包括视网膜电图(ERG)、视觉诱发电位(VEP)和运动眼电图(垂直和水平追踪),以研究感觉和视觉运动通路[18,40]。

过程:受试者在研究开始前提供书面知情同意书。这些研究得到了大学伦理委员会的机构审查委员会的批准。

招募的儿童出生足月(> 37周),在父母报告的发育早期出现笨拙或运动症状(运动习得困难,或/和积木或建设性操纵游戏的精细运动困难,如按照模型玩乐高积木或/和完成拼图,穿衣困难)。因此,所有儿童在运动技能协调和/或运动协调的早期发展中表现出中度至显著损伤(例如失败)<年代trong><在DF-MOT标准化运动技能、整体和精细、[41]或NP-MOT整体协调评估(DSM标准A)中均表现为SD。所有儿童在书写量表[33]中表现为手工练习缺陷[18],和/或在视觉-运动整合任务(VMI)中表现为书写不良[17],在Frostig标准化测试[35]中表现为无视觉感知困难,影响日常活动表现和学业成绩(DSM标准B)。

首先,对所有儿童[42]使用Geuze关于学习成绩和日常生活活动(标准B)的研究问卷。此外,向患有DCD儿童的父母询问了有关怀孕、第一个运动里程碑时的年龄(即独自坐着、爬行、独自行走、第一句句子,在健康手册中注明)、关于儿童行为和社会能力、医疗和家族史、休闲和玩构造性操作游戏的困难,如拼图和乐高积木,以及学校报告中注明的学业成绩(算术、阅读)。在第二阶段,广泛的神经心理和神经精神运动评估,随后进行神经视觉检查。所有的测试分数都按照作者的评分准则进行了标准化。它们都表示为在标准偏差单位中偏离总体均值(如果失败)<年代trong><1个标准差)或作为分数分布(如果<年龄调整的第20百分位则失败),这取决于所考虑的测试。因此,本研究招募的所有儿童均符合DSM-5标准A、B和C,并完成了不同调查的所有子测试。

统计分析

所有统计分析均采用R统计包[43]进行。

在两个研究样本中收集了相同的二元(未受损/受损)测量[11,12,19]。统计分析没有对年龄(低方差,2.5岁)进行调整,也没有对性别进行调整,因为在小样本量下,男性(83%)和女性(17%)之间存在强烈的不平衡。

在Studies Part I[11]中,我们选择了无监督的方法。基于分层ward的聚类和k-means算法用于识别3组在一组49个二进制测量值的损伤方面具有相似性的受试者。根据各种效度标准(Dunn’s index、cophenetic correlation、Hubert Gamma index和Gap统计量[44,45])选择聚类数量。层次聚类非常适合处理中等大小(n < 100)的样本。基本上,这种自底向上的策略从底层(每个个体)开始,在每个层次上递归地将选定的一对集群合并为单个集群。由此产生的聚类由两组受试者组成,组间差异最小。因此,聚类结果依赖于选择适当的距离度量。此外,决定聚类数量或将被试分配到聚类的方式主要依赖于对聚类结果或有效性指标的图形解释。视觉导向标准包括对树状图的分析,树状图是前面提到的凝聚步骤的视觉图像:每个“叶子”代表一个给定的个体,最相似的个体(根据所选择的距离)在所谓的节点上连接在一起。因此,选择给定数量的节点相当于选择相应数量的集群。 It can however be noted that a dendrogram is a tree structure; the cophenetic correlation coefficient can be used to assess the degree to which the dendrogram preserves the pairwise distance between the original data points. Numerical criteria, also known as validity indices, can be used instead. These are data-driven criteria that have been shown to be effective cluster validity estimators in various clustering applications. Hubert’s Gamma is a measure of the correlation between the chosen distance and a binary vector where 0 means that individuals belong to the same cluster and 1 that they are from different clusters. This index is computed after cutting the tree at each node, and retaining the number of clusters for which Hubert’s Gamma is maximal. The Dunn index [46] defines the ratio between the minimum intra-cluster distance and the maximum inter-cluster distance and it should also be maximized. Iterative methods such as the k-means are more efficient for small to moderate sample sizes or as a pre-processing step before applying hierarchical clustering. Here, k-means are used to find clusters in the data in a non-deterministic way. As the number of clusters, or equivalently the center coordinates, must be specified during the initialisation of this algorithm, one generally tests an increasing number of clusters, checking how the residual sum of squares (i.e. the variance unexplained by the cluster structure) evolves. Another way to circumvent the arbitrariness of starting values consists in running several trials (typically 20 to 30) on the k-means and choosing the solution that minimizes intra-class inertia for a given k-cluster solution. As an alternative to the minimization of the residual sum of squares or intra-class inertia, one can also use the Gap statistic [45] which reflects change in within-cluster dispersion with that expected under a reference null distribution. The stability of the resulting cluster solutions was assessed using bootstrap resampling as implemented in the fpc R package [47].

在研究第二部分[12,19]中,基于研究第一部分中描述的临床亚组,保留了监督方法。为了在整个样本(N=63)中选择最具信息的标记物,在随机森林™(RF)和偏最小二乘判别分析(PLS-DA)的基础上进行特征选择,有和没有l1范数惩罚(lasso)。使用嵌套的10x5交叉验证设计(训练子样本和验证子样本的分割比为0.7:0.3)来优化这两个模型的超参数(用于RF构建树的变量数量,pl - da的L1惩罚),以平均分类精度作为训练样本的主要标准。计算每个模型的可变权重测量(RF的平均准确度下降,PLS-DA的可变负荷),并使用1000个排列评估统计显著性。

结果

总共有50个项目,每个参与者按成功/失败进行评分。边缘分布的检查没有显示出特别的不对称性,除了一个项目(神经视觉ERG)总是被评为成功。由于这一项缺乏判别能力,不能提供患者的信息,因此在进一步分析中被丢弃,总共留下49个项目。

第一部分[11]

聚类分析结果(Ward-based hierarchy and k-means clustering)提出了一个三聚类解决方案(分别为n = 5、21和17个被试,图2),根据多个效度指标(cophenetic correlation = 0.549, Hubert Gamma = 0.545, Dunn index = 0.638),该方案是可以接受的。Ward的最小距离(方差)准则和平方欧几里得距离提供了单调的距离度量,这在这种情况下是可取的。例如,Hoare[5]和Macnab, Miller & Polatajko[8]使用了它们,因为它们也便于与k-means程序进行比较,k-means程序也是基于欧氏距离的平方。

图2。由Ward层次聚类产生的树状图。临床亚组(MX,混合DCD;VSC,视觉空间和结构和IM,意识运动儿童DCD)显示在下面板,以帮助可视化错误分类率

然而,为了评估平方欧几里得距离测量的可靠性,将这些结果与使用简单欧几里得距离或Jaccard距离获得的结果进行了比较,后者更适合于二进制响应向量。使用不同的距离度量(欧几里得,欧几里得平方,对二进制变量的Jaccard)产生了类似的结果,并且使用k-means也清楚地确定了三类解。在这种情况下,当设想超过3个类时,Gap统计量没有改善,并且三聚类解决方案表现出较低的类内方差。总体而言,只有4名儿童被错误分类,其中没有意识运动障碍儿童(图2)。

使用Bootstrap重采样(500个样本)来评估原始ward分层聚类的综合相关的可变性,并发现在聚类过程中个体间距离是很好的保守的(综合相关= 0.638,95% CI, [0.545;0.725])。

值得注意的是,在整个样本上基于ward的层次聚类产生了与Vaivre-Douret et al.[11]中讨论的结果相当的结果。

图3总结了每个亚组的损伤平均值。损害是基于分数低于平均值至少一个标准偏差或年龄调整百分比(< 20<年代up>th)进行一些认知测试,以配合标准化的教学和发展规范。这些聚类资料证明了两种“纯”DCD亚型:8% (n=5)与意念运动障碍(IM)有关,52% (n=33)与视觉空间和构造运动障碍(VSC)有关,其余40% (n=25)形成了一个混合组,共享IM和VSC共同的损伤,并伴有额外的共发病或共发生。

图3。DCD基于集群的子类型的项得分(失败百分比)。(每个子组的平均剖面(IM,意念运动;VSC,视觉空间与结构;MX,混合DCD)由49项评估的损伤定义。从“独自坐着”到“算术”属于发给家长的问卷)

研究第二部分[12,19]

随机森林(Random Forest, RF)与稀疏PLS-DA的特征选择结果一致。在射频的情况下,变量排名基于可变权重的重新随机化措施(见Lalanne等人。数字练习、手势模仿、数字感知、视觉运动整合和乐高积木、视觉空间结构、手灵巧、上下肢协调等8个显著项目(p< 0.05)。关于这些项目的统计显著性评估方法的详细信息可以在Lalanne et al.[12]中找到。在RF的情况下,验证样本的分类准确率是完美的(100%),而PLS和稀疏PLS- da的分类准确率非常好(91.4%,[71.3-99.9])。

通过检查减值变量的条件分布和边际分布,可以得出减值的三个主要特征类别。IM儿童在数字感知、手势模仿和数字练习方面同样受损。VSC和MX儿童共有一些障碍——乐高积木、视觉空间结构、视觉运动整合。一些障碍是MX儿童特有的-数字练习,数字感知,手势模仿,上下肢之间的协调。

讨论

对文献中所有聚类研究的方法学方面进行分析

在文献中的所有9项聚类研究中,都获得了一系列的测量方法,并根据受试者的分数分布将其分组[2,4 -9,11,14]。然而,值得注意的是,这些研究报告的亚型在评估对象的数量和特征、使用的评估措施和分界方面有所不同。这些方法学的选择对于所获得的聚类结构的解释很重要(有关回顾,请参阅Macnab, Miller, & Polatajko)[8]。

首先,由于各种原因,这些研究的纳入标准往往不明确。在DSM准则中,并没有明确的分界点。因此,例如,使用M-ABC测试[16]的研究考虑了从第5个百分位到第15个百分位的损伤评分范围,涉及严重到边缘性损伤,基于与不同性能(大肌肉运动与精细运动)[48]相对应的总性能评分。此外,在不同的研究中纳入的儿童涉及不同的人群,这可能会在聚类分析中引入偏差(例如学习障碍、教师选择、纳入运动补救计划……等),而且只有一些研究考虑了共病[8]。这些研究也不总是提供任何药物或补救的信息。

关于不同研究中发现的聚类数量,存在相当大的变异性,Lyytinen和Ahonen[2]分别有6个聚类;Miyahara [6], Dewey & Kaplan [4], Wright & Sugden [7];5对于Hoare [5], Macnab et al.[8]和Green et al.[9];Vaivre-Douret et al.[11]的3个主要簇。出现这种差异的原因是测量方法的选择,例如Miyahara研究[6]只使用了BOTMP[15]的运动子测试,或Wright & Sugden[7]的M-ABC子测试,而Hoare[5]和Macnab等人的[8]还包括了其他变量,如动觉敏度、视觉感知和视觉运动整合。此外,在Hoare[5]或Macnab et al.[8]中,聚类分数根据样本均值和标准差(代表整个样本均值的零线)与Miyahara研究[6]中的人群规范进行标准化,或在Vaivre-Douret & al.[11]中根据发育规范进行年龄调整。

因此,在所有这些研究中,没有一个同质的亚型可以系统地进行比较,这就解释了理解儿童DCD不同特征的本质的困难。然而,在所有的研究中,都有一组人平衡能力差,另一组人在感知-运动技能(包括精细、大肌肉运动、视觉-空间技能)的所有领域都有困难[4 6,9]。此外,在Hoare[5]和Macnab等人的研究中,运动功能缺陷的严重程度与群集中的视觉运动损伤程度相关

具体损伤与多维评估

聚类研究的结果[11-12]旨在基于广泛的标准化评估(神经运动、神经-精神运动、神经心理学和神经视觉),构建具有特定标记的DCD儿童完整符征学。这是为了突出总共49个评估项目的不同概况,分为通过/不及格。在所有研究中,[11]首先能够识别三个主要的重要亚型,包括两个“纯”组,Ideomotor (IM)和视觉空间/结构(VSC),以及一个与前两组共享损害的“混合”组,并包括额外的合并症(MX)。其次,第二部分研究[12]通过增加样本确定了这些DCD亚型的预测标准。本文的重点是分离出具有较高预测判别能力的特异性标记[12,19]。

这些结果对目前关于DCD子型特征的符号学的争论具有重要意义,并使可能的机制解释成为可能。

Vaivre-Douret等人[11-19]和Lalanne等人的研究对49个发展项目进行了深入分析,如图3所示(运动和语言发展、运动操纵游戏和学术能力(拼写、阅读、书写和算术)、神经心理运动、神经心理/神经认知调查、神经视觉检查)。这使得有可能从图3的聚类分析中建立特定于两种“纯”亚型(IM和VSC)与“混合”亚型MX的不同概况中的损伤分布。

因此,可以说,文献中的大多数研究都无法确定具体受损的特征,只确定了相对于整体样本表现较差的亚型概况。这些数据很少比平均值低一个标准差以上,除了所有项目得分普遍较低的研究共有的一个聚类。但文献中没有一项研究没有联合调查练习、视觉知觉、视觉运动整合和整体运动能力与发育定性和定量因素(规范参考)的关系,因此这一常见的聚类包括运动协调障碍作为一个整体,而没有提供对所涉及的运动障碍本质的任何理解。此外,运动评估通常基于M-ABC[16]和大运动技能和精细运动技能之间的总表现得分,而没有区分障碍的性质(质量/时间)。有些儿童可能不会被记录为运动障碍,或者相对于项目的难度可能存在假阴性。因此,M-ABC在诊断儿童DCD方面的相关性似乎有限。

在研究[12]的第二部分中,最具鉴别性的标记(显著,p< 0.05)解释了三个亚型的特异性:数字练习、手势模仿、数字感知、视觉运动整合、手工灵巧、视觉空间结构、上下肢协调和乐高积木。两个多元统计模型(随机森林100%,PLS判别分析94.1%,0.713-0.999)证实了这一点[12,19]。

这些结果表明,在保持可接受的诊断质量的同时,可以考虑49个评估项目中的单个子集。他们还建议,以这种方式形成的每个诊断类中的儿童对应于特征良好的同质组。因此,IM儿童在数字感知、手和手指手势模仿[37,图1]和数字练习(表1)等测试中明显更有可能失败。某些标记在VSC和MX组中是常见的,特别是视觉空间结构、乐高积木、拼图、视觉空间结构和视觉运动整合技能、算术和穿衣技能,而其他标记如手工灵巧性、听觉运动障碍、上下肢之间的协调是MX类别所特有的(表2)。

神经肌肉张力检查/神经软征:R/L发育评分

-被动肌张力:

1.肩部、手腕、躯干、内收肌角、脚跟-耳朵角、腘窝角、足背屈角的阻力和角度测量(检测一个或两个腓肠肌肉/运动路径的低张力/高张力,异常相位拉伸反射

2.手和脚的松弛或摆动的阻力

3.膝反射

-主动张力/双动障碍和共动运动(共动和镜像运动):

1.手的快速旋前和旋后

2.双手重复地张开和闭合

3.重复地张嘴和闭嘴。

-<年代trong>站/坐的语气:

偏重

1.上下肢强直性偏侧(均质优势)(见音调检查/手、脚优势侧对应的阻力)

2.4 .上肢自发的姿势偏侧(如将一个拳头放在另一个上面)

3.手偏好的心理社会侧性(言语指令中及物性/不及物性手势的表现)

4.3 .上肢通常的横向运动(例如,在一页中间擦出一个十字),下肢在一个球中踢4脚

5.主导者眼(带锥体的任务)

大肌肉运动控制:时间和质量评分

1.静平衡(双脚并拢/单脚站立)

2.动态平衡(自然行走,走一条直线脚跟-脚趾和背部,脚尖,脚跟,双脚一起从讲台上跳下来)

(四肢整体协调和/或跳跃落地姿势控制得分+)

练习(重复和交替的动作):时间和质量评分

1.双手协调:旋前旋后,有对称和不对称的动作

2.数字实践:

.食指-拇指(20个动作)

.每只手拇指连续触碰指尖(20个动作)

3.诺索练习-手势模仿(Vaivre-Douret, 2002):模仿10个手势和16个手指手势(图1)

4.代表性手势(参见心理社会侧面性):手势的质量(原始的/象征性的)。

5.7 .面部美容练习

6.关于着装的5个问题

数字观念

数字触觉刺激的定位(右手/左手)

手灵巧度

将一排12个计数器依次放入一个方框中,每一手牌:计时和质量分数

身体空间整合(从右到左)

- -关于自我(4项)

-口头命令与轴向交叉手势(4项)

-指向考官(2项)

-指着娃娃(2件)

-模仿考官轴向交叉手势(8项)

-物品(8个物品,2个和3个物品)

-地图方向(右转/左转)

有节奏的任务

-定期用手轻拍的自发率;按21下/定时和动作规律

-通过模仿手/脚敲击模式进行听觉-视觉-运动适应任务

-听觉-知觉-运动节奏适应(拍、走):节拍器速度为90、60和120

Auditory-attentional任务

在“去/不去”任务中轻敲(1次轻敲/ 2次轻敲):用筷子连续录制16次(定时和质量评分)

表2。基于对特定项目失败解释的三种主要子类型的构成[11-12,19]。(*语言智商总是>行为智商,p < .001

观念运动的

(IM)

视觉空间/结构

(VSC)

混合

(MX)= (IM + VSC +合并疾病)

N

5

33

25

年龄

8.2±2.6

7.3±1.5

9.1±2.7

男性

2 (40%)

19 (90%)

14 (82%)

全智商*

109.0±4.9

83.0±21.2

111.9±19.7

细节

模仿手势**

视觉运动集成**

手灵巧度__

项目

数字praxia * *

视觉空间结构**

之间的协调

失败

数字感知* *

乐高积木* *

上、下肢†

** IM和VSC之间的差异(p < .05,由FDR控制),†MX- dcd特定异常,(MX vs IM+VSC, p< .05)

通过多维度评估确定DCD的三个主要亚型[11,12,19],并涉及神经生理脑机制

思想运动障碍亚组(IM):在IM组[11,12,19]中,与VSC组相比,在数字练习、手和手指手势的模仿和数字感知方面存在显著损伤(p<0.05)(图3和表1)。在实践中观察到一定的缓慢,伴随着受损的动态协调,主要是姿势控制。可以注意到,在模仿手势(手指动作)时,表现不佳的受试者能够模仿考官手上的模型。这表明对另一个人的手的视觉感知不受影响。此外,与VSC组相比,在这一组中观察到的耳、鼻、喉疾病明显更频繁,语言延迟更频繁,阅读困难更频繁。这让人想起了Nicolson[49]和O’Hare & Khalid[23],他们强调了DCD中读取延迟的高风险。全局性或轴向张力减退、自发姿势障碍和侧向性的强直性组织,以及身体空间定向的左右整合不良(特别是与他人的模仿),都是这一组中突出的变量,反映了自我中心轴向参照[50]的身体整合困难。这与轴性张力不足有关,在我们的研究中经常观察到,但在文献中从未见过,因为从未评估过肌肉张力的检查。当算术技能(学业成就)在这一组中受到影响时,主要涉及乘法表的习得,因此是顺序方面。该组的识别与其他研究一致[4,39,51-53],证明在非习惯性或顺序运动方面存在困难。 These difficulties in the IM group, from a semiological viewpoint [13], suggest motor planning difficulties partly linked somato-sensory difficulties and abnormalities in the regulation of tone and motor control in motor planning tasks, which implicate sub-cortical structures, including the thalamus, the basal ganglia and the cerebellum, as reported by Lundy-Ekman et al., [3]. This is in line with abnormal cerebellar function in DCD reported by O’Hare and Khalid [23] and the role of the putamen in the basal ganglia during a motor sequencing tasks (finger-thumb opposition task) reported in the positron emission tomography study by Seitz et al.., [54].

视觉空间和结构障碍亚组(VSC):第二个“纯”DCD亚型组被确定[11、12、19]:视觉空间和结构DCD (VSC)(图3),与IM组(表2)相比,在视觉空间运动能力领域(视觉-运动整合、视觉-空间运动结构和乐高积木表现方面)表现出显著的、特定的损伤(p<0.05)。在这一组中,算术技能尤其受到影响,包括视觉空间运动定向(计算和、构造和完成网格)和视觉空间运动组织(在页面上定位、几何)。还有穿衣能力,主要是难以分清前后。

这种视觉-空间/结构DCD亚型已在其他一些聚类研究中得到证实[5,8,9],使用了类似的视觉-运动知觉测试。可以注意到,在VSC组中没有明显的运动协调困难,但有视觉运动困难。此外,在该组中,观察到更大比例的视屈光障碍(近视、散光、远视)(55%),这可能会对视觉注意力产生影响,但这不能解释VSC障碍,Mon-William等人也强调了这一点。[55]。此外,Creavin等人的研究[56]显示,在严重的DCD中,儿童有更多同时发生的眼科异常。

该组注意到书写困难,可能与视觉感知运动障碍和眼运动能力(眼球运动)有关,因为在VSC组中,我们只观察到10%的视觉(感知)障碍和5%的运动感知障碍。此外,书写困难通常与轻微的神经功能障碍[32]有关。这与Lyytinen & Ahonen[2]、Macnab et al.[8]和Green et al.[9]的结果相一致,他们在聚类结果中显示了感知功能和运动功能之间可能的区别。我们的结果也与杜威和卡普兰[4]、Shoemaker等人[57]和Van Waelvelde等人[58]的研究一致,有利于视觉知觉运动困难。因此,在VSC组中,困难似乎是特别的运动知觉,与既定的眼追障碍[40]和非视觉知觉或感觉知觉神经视觉障碍有关。正如Milner和Goodale所强调的,[59]应该区分两个视觉系统,一个面向感知和识别(枕-颞腹侧视觉通路,回答“是什么”问题),另一个面向定位和行动(枕-顶背侧通路,回答“在哪里”问题),负责引导视觉运动(感知-运动耦合)。因此,这第二条通路在VSC亚型中特别受损,涉及顶枕叶,通过胼胝体的顶叶子区,小脑,基底神经节和丘脑,以及负责眼运动表现的脑干。显然,视觉感知缺陷对手势有影响,很容易与DCD混淆,尽管潜在的大脑机制并不相同。

由于VEP和ERG测试在该组中几乎正常,这证实了神经视觉知觉障碍的不存在,这可能解释了观察到的困难。此外,补充这些测试的视野探索未见缺陷。这与Gaudry et al.[60]认为知觉神经视觉障碍可能是视觉空间DCD的原因之一的假设相违背。它还强调了文献样本中纳入标准的问题,其中包括视觉感知障碍的受试者。在Vaivre等人的研究中[11,12,19],为了建立纯粹的DCD亚型,没有纳入视知觉缺陷或ADHD的受试者。因此,未能探索视觉感知缺陷的影响会增加运动损伤的严重程度,特别是精细运动损伤。这种视觉知觉特征和视觉运动功能的区分失败,是Hoare[5]和Macnab等人的所有亚组的特征。的[8]研究,导致非言语智商测量中认知缺陷的识别。这可以解释Asonitou和Koutsouki[14]最近的研究结果,强调知觉、视觉空间工作记忆和视觉运动协调之间的关系。但与文献中所有的聚类研究一样,这项研究也存在局限性,即样本中缺乏ADHD症状学评估。的确,重要的是不要将这里所探讨的缺陷与由大脑功能障碍或损伤(视觉区域和通路)引起的感觉-知觉起源的神经视觉障碍混淆,如脑运动损伤[60]和DCD中所观察到的。 It can be considered that in both visual-perceptual and neurovisual deficits, perception and gestures are bound to be affected. But it is not the same group of DCD children that is diagnosed, because different neuro-anatomical and etiological correlates are involved. It is a differential diagnosis that needs to be clearly established in order to orient care more efficiently. Neurovisual or neuro-perceptual deficits involve the frontal-temporal-parietal occipital pathways, as in the model proposed by Roy [61] in reference to adult apraxia, suggested to explain the etiology of DCD by Dewey & Kaplan [4]. However, results of Vaivre-Douret et al.[11,12,19] are in line with those of Lundy-Ekman et al.[3], tending, in the VSC group, to demonstrate a semiology of dysfunctional development of subcortical and cerebellar mechanisms secondarily affecting the functioning of the cortical regions [11,13].

唯一发现的神经视觉障碍[11,19]与眼追逐运动中的眼动障碍有关,这可能反映了丘脑侧腹侧区域的障碍,Tanaka[63]和ingstermoati等[64]以及最近Robert等人[40]的研究表明,DCD儿童在垂直和水平追逐中表现出成熟障碍。还应该注意的是,在视觉探索策略上没有观察到明显的缺陷,只是缺乏视觉探索,而不是半脑忽视,更可能与视觉追求障碍有关。此外,在心理计划执行功能方面没有发现明显的缺陷(只有5%),所有受试者都在象征性模式下进行了拟态练习的意念运动表征(例如,当用牙刷刷牙时,刷的对象是正确的象征性的<年代pan style="text-decoration: line-through;">zEd,孩子没有把手指放进嘴里)。然而,在我们整个队列中存在显著相关性(12%)(X<年代up>2(1) = 3.63;视知觉/觉知缺陷与特定围产期事件(颈索、绒毛膜血肿、产钳分娩等)之间的关系P <0.05)。这可能会导致一些儿童的视知觉障碍(如同时出现的视知觉障碍)的缺氧起源,因为它不是DCD的核心症状。

在VSC组中,有一定数量的受试者只表现出运动视觉空间成分(2D),而没有表现出视觉结构成分(5%的病例),这似乎与智商最高的儿童有关,他们可能使用高水平的心理执行功能,这表明他们在执行功能的心理规划测试(波特斯迷宫和伦敦塔)中得分高于平均水平2个标准差。因此,有可能认为VSC组中的某些受试者不会自发地使用心理意象来弥补他们的感知-运动困难,这反映在视觉-空间记忆和工作记忆测试的失败上。这也支持了Graydon等人在fMRI研究中报道的小脑区域和基底神经节作用的假设。[65]涉及所需任务的内部模型的发展,以及与学习相关的相互作用,增加小脑累及和壳核在基底神经节中的作用。

混合损伤亚组(MX):Vaivre等人研究发现的MX DCD亚型[11、12、19]结合了概念运动型DCD (IM)和视觉-空间-结构型DCD (VSC)的特征,也证明了两个“纯”DCD组中没有发现的显著特异性异常(p<0.05),如手灵巧性受损,上下肢体协调(全局动态协调)(图3,表2)。我们这里有一组与运动协调相关的异常,与作者在DCD聚类研究中经常确定的一组(得分较低)相似。然而,这些作者大多只使用运动协调性能测试(M-ABC) [16];(BOTMP)[15]不包括手动练习或视觉空间运动测试。因此,包括完整的心理学、神经心理学、神经精神运动和神经视觉评估,使我们能够更好地了解所有这些特定的运动协调异常。在该组中,有特别的神经软体征或轻微的神经功能障碍,提示联动障碍和[20],执行功能障碍,与其他两个亚组相比,更常见的认知听觉记忆缺陷和听觉注意力缺陷(图3和表2)。已经有各种关于学习障碍和获得协调困难的共病的报告。还有伴有或不伴有多动的注意力缺陷,以及被归为DAMP的感知障碍,并伴有不同程度的语言困难[66]。Rourke[67]认为是一种非语言功能障碍综合征,伴有更大的语言和社交障碍,通常被描述为半半球非语言功能障碍综合征。在MX组中,明显存在涉及皮层下-小脑网络和皮层机制的功能障碍,这可能使其难以理解功能影响。然而,由于存在视知觉、注意缺陷多动障碍(ADHD)或语言障碍的受试者不包括在我们的研究中,有可能强调某些损伤的特异性,这些损伤是该组共病或与其他神经心理障碍共发生的标记物(图3,表2)。由于该组的知觉和视觉诱发电位损伤没有达到显著水平, it is not possible to explain DCD by a purely neuro-visual cortical effect.

结论

Vaivre-Douret研究中使用基于分层ward的聚类和k-means算法识别了DCD的三个主要亚型的轮廓模式[11,12,19]。随机森林和PLS判别分析用于减少相关特征的数量,同时最大限度地提高所获得的DCD子类型之间的判别能力。具有高预测判别能力的显著损伤形成了两个“纯”DCD亚组:概念运动亚组(IM)以数字练习、手势模仿和数字感知方面的特定损伤为特征(p< 0.05);视觉-空间/视觉-结构DCD亚组(VSC)在视觉-运动整合、视觉-空间运动结构和乐高积木表现方面存在障碍(p< 0.05)。Mix亚组(MX)与IM和VSC DCD有共同的损伤,并有特定的损伤(p< 0.05,对于手灵巧性,上下肢之间的协调),轻微神经功能障碍(听觉运动障碍)和认知障碍(执行,听觉记忆,听觉注意力)的合并症(表2)。

这里提出的研究[11,12,19]的独创性和有趣之处在于,他们使用了涉及不同脑功能评估的多维调查,探索心理、神经心理、神经视觉和神经精神运动方面(使用声调和练习的神经学检查,见NP-Mot组,表1),并包括手势和动作的发展评分(定性和定量)。在文献中,M-ABC电池[16]似乎仅限于作为评估儿童DCD的“金标准”,因为DCD的标准效度较差,正如BOTMP[68-72]。此外,对于在测试项目中不能注意或记住特定指令的儿童,M-ABC会对其表现进行惩罚[71]。作者使用M-ABC或BOTMP发现的大多数DCD亚型是不可能用神经生理学和神经心理学方法理解的,这并不奇怪。中医药标准化年代如果我们想了解DCD所涉及的损伤的本质和神经生理脑机制,应该鼓励使用神经发育评估的文化规范,如NP-Mot[18]。

必须采用严格的纳入标准,以确定受显著影响的特定功能,从而将其与共病或共发[20]区分开来。在研究中,所有儿童都符合DSM-5的标准[11-12,19],但在大多数DCD研究中,这并没有得到严格的尊重,因为标准没有得到验证,DSM中也不建议有一个分界点,因此在研究中,分界点从第5百分位到第15百分位不等。

事实上,DCD不应该是运动谱系中的一个伞形诊断。共病的证据指向其他大脑机制,可以解释相关的感知和视觉感知障碍、运动执行障碍(金字塔通路)[19,20]或执行精神功能障碍等,从而能够进行鉴别诊断。在文献中已经表明,Gillbert[73]和Landgren等人[74]提出的DAMP概念(注意力、运动控制和感知缺陷)可能是ADHD的一个亚组。

因此,对视觉空间和视觉运动知觉进行评估,并使用完整的标准化发育评估系统,包括神经肌肉张力、大肌肉和精细运动协调的定性和定量发育测量,使用与年龄无关的相同测试(例如NP-Mot[18]表1),对于更好地确定与测试失败相关的变量,从而能够定义DCD的不同亚型非常重要。在根据成熟程度调整的分数中,考虑到定性和定量措施是很重要的。此外,协调障碍的整体测量可能只检测到姿势部分或肢体协调部分。同样,从定性的角度来看,实践测试可能会产生良好的结果,但从定量的角度(时间)来看却很缓慢,或者它们可能受到两个组成部分的影响。以同样的方式,检测声调提供了有关强音成熟和调节组织的信息,以及软信号(连动、低强音…)。因此,NP-Mot电池提供了一个更精确的评估工具,以了解与成熟相关的观察到的疾病的性质。虽然M-ABC[16]可能有助于筛查运动障碍,但在4至8岁儿童的诊断中似乎适用性有限[70]。

最后,在DCD的不同亚型中证明的轻微神经功能障碍,要么是与小脑控制相关的神经软信号(例如,联动,肌肉张力异常),要么是与运动控制相关的神经软信号(锥体束),这是DSM-5中的排除标准D。然而,它有可能与运动通路障碍[20]同时发生。导致运动计划和编程功能受损(手势的质量)或动作迟缓(数量方面)的主要运动障碍指向基底神经节和小脑的功能障碍。

具有较高预测判别能力的特定损伤的发现为DCD的不同亚型提供了定义,从而为临床实践中的补救提供了更好的方向。

因此,我们可以将DCD定义为一种有意识的手势或运动表现的障碍,这是由运动执行上游的大脑运动计划和编程功能障碍造成的。这些干扰似乎是特定于感觉和/或视觉-空间运动调节和整合缺陷,扰乱了手势的精度和有效性(空间和时间参数)。它们必须与视觉知觉障碍区别开来。

对DCD组实施MRI纤维跟踪和fMRI实验协议的研究可以更好地理解DCD亚型的神经解剖学和病因学相关性。的确,最近的结构弥散磁共振成像研究[75-76]证实了Vaivre-Douret等人[11-12]的三种亚型的病因学假设,并得到了两种多元统计模型的证实[12-19],显示皮质脊髓束、丘脑后辐射和胼胝体顶叶分区的脑白质微结构发生了一些改变。在Zwicker等人[77]的一项研究中,使用功能性磁共振成像证明,小脑-顶叶网络和小脑-前额叶网络以及与视觉空间学习相关的大脑区域存在激活不足的情况。发育协调障碍儿童皮质脊髓束和后丘脑辐射的平均扩散系数低于对照组儿童,且与M-ABC-2运动损伤评分的严重程度显著相关[78]。这些有希望的结果可以解释Mix组[19],它与整体协调的严重运动障碍相关,通常与运动通路障碍[20]和与动眼力异常相关的视觉空间运动障碍同时发生。

因此,如果M-ABC测试将整体运动能力和精细运动能力的损伤评分一起区分,与DCD Mix组的特定标记(灵巧性、全局协调性)相似[12-19],但不知道手势规划问题(IM)和视觉空间运动障碍(VSC)的部分,以及同时出现的运动路径障碍[20]或来自学习障碍。那么,不可能了解损伤的原因,也不清楚从病因的角度来看,运动障碍是否是一种DCD,而不能忘记认知和情感方面的困难来实现一些M-ABC任务。根据water等人的研究,这提示在使用M-ABC试验诊断DCD时要谨慎。,(2008)[70]和Vetnatsanou等人[71],利用发育定性和定量规范以及对大脑功能(如注意力、执行力、视觉感知、神经视觉功能)的多维评估来完成运动障碍的调查,以避免假阴性和假阳性。最近一项针对ASD儿童的研究[79]表明,考虑到Lalanne等人[19]中发现的具有高预测判别能力标记的特异性损伤,运动障碍的性质并不是诊断DCD的必要条件。

利益冲突

作者宣称不存在利益冲突。

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编辑信息

主编

特里Lichtor
Tsuyoshi Hirata
Shinya美津浓
Giacomo柯拉

文章类型

研究文章

出版的历史

收稿日期:2019年4月19日
录用日期:2019年5月13日
出版日期:2019年5月16日

版权

©2019 Vaivre-Douret L.这是一篇根据创作共用署名许可条款发布的开放获取文章,允许在任何媒介上不受限制地使用、分发和复制,前提是注明原作者和来源。

引用

Vaivre-Douret L, Lalanne C(2019)儿童发育协调障碍亚型的特异性损伤和预测标志物:多维发展评估在聚类分析中的重要性。翻译科学6:DOI: 10.15761/JTS.1000337

相应的作者

Laurence Vaivre-Douret教授

法国巴黎,内克尔大学医院,INSERM UMR 1178/1018 CESP, Carre Necker, Porte N4, 149 rue de Sèvres, 75015

电子邮件:bhuvaneswari.bibleraaj@uhsm.nhs.uk

图1所示。手势模仿测试[39]中手(10)和手指(16)的项目(所有项目都是考官的视角,手n°9和手10的项目由考官在孩子闭上眼睛和睁开眼睛进行模仿时执行)

图2。由Ward层次聚类产生的树状图。临床亚组(MX,混合DCD;VSC,视觉空间和结构和IM,意识运动儿童DCD)显示在下面板,以帮助可视化错误分类率

图3。DCD基于集群的子类型的项得分(失败百分比)。(每个子组的平均剖面(IM,意念运动;VSC,视觉空间与结构;MX,混合DCD)由49项评估的损伤定义。从“独自坐着”到“算术”属于发给家长的问卷)

表1。4岁起儿童发育神经-精神运动功能评估组(NP-Mot, Vaivre-Douret, 2006):粗体部分的检查。(标准化功能神经-精神运动评估,每个子测试的平均值、偏差标准或标准评分,根据年龄进行定性(运动)和定量(计时)成熟评分)

神经肌肉张力检查/神经软征:R/L发育评分

-被动肌张力:

1.肩部、手腕、躯干、内收肌角、脚跟-耳朵角、腘窝角、足背屈角的阻力和角度测量(检测一个或两个腓肠肌肉/运动路径的低张力/高张力,异常相位拉伸反射

2.手和脚的松弛或摆动的阻力

3.膝反射

-主动张力/双动障碍和共动运动(共动和镜像运动):

1.手的快速旋前和旋后

2.双手重复地张开和闭合

3.重复地张嘴和闭嘴。

-<年代trong>站/坐的语气:

偏重

1.上下肢强直性偏侧(均质优势)(见音调检查/手、脚优势侧对应的阻力)

2.4 .上肢自发的姿势偏侧(如将一个拳头放在另一个上面)

3.手偏好的心理社会侧性(言语指令中及物性/不及物性手势的表现)

4.3 .上肢通常的横向运动(例如,在一页中间擦出一个十字),下肢在一个球中踢4脚

5.主导者眼(带锥体的任务)

大肌肉运动控制:时间和质量评分

1.静平衡(双脚并拢/单脚站立)

2.动态平衡(自然行走,走一条直线脚跟-脚趾和背部,脚尖,脚跟,双脚一起从讲台上跳下来)

(四肢整体协调和/或跳跃落地姿势控制得分+)

练习(重复和交替的动作):时间和质量评分

1.双手协调:旋前旋后,有对称和不对称的动作

2.数字实践:

.食指-拇指(20个动作)

.每只手拇指连续触碰指尖(20个动作)

3.诺索练习-手势模仿(Vaivre-Douret, 2002):模仿10个手势和16个手指手势(图1)

4.代表性手势(参见心理社会侧面性):手势的质量(原始的/象征性的)。

5.7 .面部美容练习

6.关于着装的5个问题

数字观念

数字触觉刺激的定位(右手/左手)

手灵巧度

将一排12个计数器依次放入一个方框中,每一手牌:计时和质量分数

身体空间整合(从右到左)

- -关于自我(4项)

-口头命令与轴向交叉手势(4项)

-指向考官(2项)

-指着娃娃(2件)

-模仿考官轴向交叉手势(8项)

-物品(8个物品,2个和3个物品)

-地图方向(右转/左转)

有节奏的任务

-定期用手轻拍的自发率;按21下/定时和动作规律

-通过模仿手/脚敲击模式进行听觉-视觉-运动适应任务

-听觉-知觉-运动节奏适应(拍、走):节拍器速度为90、60和120

Auditory-attentional任务

在“去/不去”任务中轻敲(1次轻敲/ 2次轻敲):用筷子连续录制16次(定时和质量评分)

表2。基于对特定项目失败解释的三种主要子类型的构成[11-12,19]。(*语言智商总是>行为智商,p < .001

观念运动的

(IM)

视觉空间/结构

(VSC)

混合

(MX)= (IM + VSC +合并疾病)

N

5

33

25

年龄

8.2±2.6

7.3±1.5

9.1±2.7

男性

2 (40%)

19 (90%)

14 (82%)

全智商*

109.0±4.9

83.0±21.2

111.9±19.7

细节

模仿手势**

视觉运动集成**

手灵巧度__

项目

数字praxia * *

视觉空间结构**

之间的协调

失败

数字感知* *

乐高积木* *

上、下肢†

** IM和VSC之间的差异(p < .05,由FDR控制),†MX- dcd特定异常,(MX vs IM+VSC, p< .05)